Spontan hemopneumothorax: En sällsynt orsak till oförklarlig hemodynamisk instabilitet hos en ung patient
Abstract
Spontan hemopneumothorax är en sällsynt och potentiellt livshotande sjukdom som komplikationer hos cirka 1-12 % av de patienter som får en spontan pneumothorax och som har en anmärkningsvärd förkärlek för manliga patienter. Den kan uppträda med tecken på hypovolemisk chock utan uppenbar orsak. Även om det inte finns några särskilda riktlinjer för behandling av patienter som fått diagnosen, finns det fortfarande en omfattande debatt i litteraturen om hur patienterna skall väljas ut för kirurgi, och på senare tid tycks det finnas en alltmer gynnsam trend mot ett tidigt kirurgiskt ingripande. Videostyrd thoraxkirurgi framstår som ett utmärkt alternativ för stabila patienter och har nu betraktats som guldstandardbehandling för spontan hemopneumothorax. Vi rapporterar fallet med en 17-årig manlig patient som kom till akutmottagningen med en historia av plötslig bröstsmärta och dyspné, utan tidigare tecken på trauma. Vid intagningen uppvisade patienten hypotoni, takykardi och blekhet i huden. Bröströntgen visade hydropneumothorax på vänster hemithorax; därefter placerades ett bröstkorgsrör med ett initialt dränage av 2000 ml blod.
1. Introduktion
Under de senaste ett och ett halvt sekel har spontan hemopneumothorax (SHP) framträtt som en sällsynt väldokumenterad entitet i litteraturen, som först beskrevs av Laënnec 1828, och den komplicerar cirka 1-12 % av alla spontana pneumothorax. Även om det är ovanligt är SHP ett potentiellt livshotande tillstånd och måste därför beaktas i samband med plötsligt insättande av oförklarlig hemodynamisk instabilitet, särskilt hos unga män, eftersom en korrekt och omedelbar hantering i dessa fall är en avgörande faktor för både behandlingsframgång och för att förbättra prognosen .
Och även om olika kirurgiska modaliteter har fått allt större betydelse vid behandling av SHP under de senaste åren, råder det fortfarande delade meningar i litteraturen om indikationen, den idealiska tidpunkten för utförandet och möjligheten till isolerad konservativ behandling i utvalda fall .
Vi beskriver fallet med en 17-årig patient som presenterades med plötsligt insättande av andningsnöd och tecken på hypovolemi och diskuterar det aktuella läget när det gäller ett sådant tillstånd.
2. Fallpresentation
En 17-årig manlig patient presenterar sig på akutmottagningen med en två timmar lång historia av plötsligt insättande av vänstersidig bröstsmärta, som förvärrades av andning, utan utstrålning till andra ställen och som var associerad med andnöd. Patienten rapporterade inget nyligen inträffat trauma och hans tidigare sjukdomshistoria var okej. Vid intagningen visade hans vitala tecken en temperatur på 34,5 °C, ett blodtryck på 80/40 mmHg, en hjärtfrekvens på 125 slag/min och en andningsfrekvens på 24 andetag/min med en syremättnad på 98 % i rumsluft. Vid fysisk undersökning var patienten dyspnéisk och uppvisade viktig smärtsam nöd. Kardiopulmonell undersökning var signifikant för dämpade hjärtljud på mitralfokus och avskaffade andningsljud i vänster hemithorax. Elektrokardiografi (EKG) visade normal sinusrytm, och de första laboratorieresultaten var anmärkningsvärda endast för en hemoglobinnivå på 8 mg/dl. Bröströntgen (CXR) visade på en vänstersidig hydropneumothorax (figur 1).
En datortomografi (CT) av bröstkorgen visade vänster lungkollaps med betydande avvikelse av mediastinum till höger (figur 2). En thoracentesering bekräftade förekomsten av blod i pleurahålan. Ett bröstkorgsrör sattes sedan in i det femte interkostalrummet med dränering av luft och 2000 ml blod. Två enheter packade röda blodkroppar administrerades och patientens vitala tecken stabiliserades och symtomen lindrades. Patienten remitterades till en tertiär kardiopulmonal tjänst för slutgiltig behandlingsutvärdering.
Under de närmaste timmarna fram till presentationen på vår avdelning dränerades ytterligare 800 ml blod. Ny CXR visade adekvat lungreexpansion efter insättning av tuben (figur 3), och thoraxkirurgiska teamet beslutade att inte gå vidare till akut thorakotomi. Patienten lades in, och under de följande 24 timmarna flödade ytterligare 200 ml blod ut från bröstkorgsröret. Ytterligare en enhet packade röda blodkroppar transfunderades och tecken på hemodynamisk instabilitet återkom inte under sjukhusvistelsen. På grund av den ihållande blödningen valde det medicinska teamet att indikera videoassisterad thoraxkirurgi (VATS) för att åstadkomma definitiv hemostas av blödningskällan.
På den tredje sjukhusdagen utfördes VATS, efter induktion av allmän anestesi, med kamera insatt genom det redan existerande thorakostomitubenincisionen och konfektionering av en portal i det fjärde interkostalrummet. Exploration av pleurahålan avslöjade en stor mängd kvarhållen blodpropp med pleurala adhesioner som uppvisade tecken på nyligen inträffad blödning. En liten bulla hittades i toppen av den vänstra övre loben, nära den plats där en pleural adhesion brutits (figurerna 4 och 5). Fullständigt avlägsnande av proppar, spolning av pleurahålan, elektrocauterisering av den blödande adhesionen, bullektomi och abrasiv pleurodesis genomfördes. En ny port gjordes i det 7:e interkostalrummet för insättning av brösttuben och den tidigare stängdes.
Histopatologin visade reaktiv eosinofil pleurit som överensstämde med tidigare pneumothorax, och inga morfologiska tecken på malignitet eller granulom fanns.
Det postoperativa förloppet var händelselöst och bröstkorgsröret avlägsnades på den 7:e postoperativa dagen. Patienten förblev stabil och skrevs ut den 10:e postoperativa dagen.
Sju dagar efter sjukhusutskrivningen presenterar sig patienten asymptomatisk på vår avdelning för en öppenvårdsuppföljning. CXR visade dock radiologiska tecken på pneumothorax på höger hemithorax, vilket sedan bekräftades med en datortomografi av bröstkorgen (figur 6). Patienten genomgick en ny thorakoskopi med bullektomi och pleurodos och skrevs ut två dagar efter ingreppet. Patienten fortsatte att omvärderas och inga fler komplikationer observerades vid en uppföljning efter 2 månader.
3. Diskussion
Definitionen av SHT är ännu inte enhällig i litteraturen. Vissa författare antar det begrepp som föreslogs av Ohmori 1988 som ansamling av mer än 400 ml blod i pleurahålan i samband med primär spontan pneumothorax (PSP) . Å andra sidan har en nyligen genomförd metaanalys föreslagit att varje hemothorax som åtföljer en spontan pneumothorax är en rimligare definition av detta tillstånd när det finns fall som rapporterats i litteraturen där det initiala dränaget var mindre än 400 ml .
Nästan alla beskrivna fall av SHT inträffade som en komplikation till en primär spontan pneumothorax (PSP). Incidensen av SHT har rapporterats vara omkring 1-12 % av alla PSP. En notorisk predisposition för manliga patienter är väl dokumenterad, eftersom förhållandet mellan män och kvinnor är ungefär 15 : 1, skillnad betydligt högre jämfört med PSP .
De vanligaste förekommande symtomen är bröstsmärta och plötslig dyspné. Även om deras initiala kliniska manifestationer kan vara mycket likartade, skiljer sig SHT från PSP genom den potentiella utvecklingen av hypovolemisk chock som leder till snabb klinisk försämring, vilket kan observeras i vårt fall liksom i många andra fallrapporter . I en studie av Kakaris et al. påpekades att bland 71 patienter som diagnostiserats med SHT uppvisade 29,5 % hemodynamisk instabilitet vid intagningen . Innan denna brådskande egenskap framhäver vi vikten av att upprätthålla en låg tröskel för misstanke om denna diagnostiska möjlighet hos patienter med kompatibel profil som presenterar karakteristiska symtom.
Upright CXR är ett rutinmässigt diagnostiskt verktyg genom att visa typiska radiologiska bevis på pneumothorax i samband med en luft-vätskenivå, även om upp till 10 % av fallen kan presentera endast med pneumothorax i ett första ögonblick på grund av det tidiga utförandet av denna diagnostiska testning eller på grund av att blödningen ifrågasätts av en pleurageliknande vidhäftning. CT är normalt inte nödvändigt, men det kan vara till hjälp om diagnosen förblir osäker eller för att utesluta sekundära orsaker till hemothorax .
När diagnosen är ställd måste vätskeomläggning och insättning av bröstkorgstubus ske omedelbart för att möjliggöra pulmonell reexpansion och stabilisera patienten. Efteråt måste slutgiltiga behandlingsbeslut individualiseras utifrån varje patients kliniska tillstånd .
Som kriterier för indikation av kirurgi och den idealiska tidpunkten för ett sådant ingrepp förblir olösta frågor i litteraturen, verkar det finnas en trend som blir alltmer gynnsam för ett tidigt kirurgiskt ingrepp hos alla patienter som diagnostiserats med SHT med tanke på att detta tillstånd kan leda till plötslig klinisk försämring och riskerna för kvarhållna blodproppar i pleurahålan .
En retrospektiv studie av Hsu et al. rapporterade att 87,6 % av 201 patienter med SHT krävde ett kirurgiskt ingrepp efter en sluten thorakostomi med rör . I en annan studie av Chang et al. behövde upp till 30 % av de patienter som inledningsvis behandlades konservativt opereras i efterhand eller fick förlängd sjukhusvistelse på grund av senare komplikationer som empyem och ihållande luftläckage . De kirurgiska strategierna för att hantera SHT omfattar öppen thorakotomi eller VATS. Medan den första är den föredragna metoden vid akuta fall hos patienter som uppvisar aktiv blödning och hemodynamisk instabilitet, kan den senare utföras elektivt efter att det kliniska tillståndet har stabiliserats .
Det finns många framgångsrika erfarenheter av VATS vid behandling av SHT som för närvarande rapporteras . Kortare sjukhusvistelse, mindre blodförlust och minskat behov av blodtransfusioner nämns av Chang et al. som fördelar för patienter som genomgått tidig VATS jämfört med enbart konservativ behandling . Dessutom har mindre invasiva tekniker förfinats för att optimera dessa fördelar, vilket framgår av en färsk rapport där en framgångsrik uniportal VATS utfördes för behandling av SHT . I vårt fall genomgick patienten, på grund av ihållande bloddränage via brösttuben, en elektiv VATS med abrasiv pleurodos och bullektomi, vilket gav tillfredsställande resultat och snabb återhämtning.
Å andra sidan försvarar vissa författare att en konservativ behandling kan vara tillräcklig i utvalda fall. Haciibrahimoglu et al. förespråkar att enbart thorakalt dränage är tillräckligt i de flesta fall, och att ett kirurgiskt ingrepp är överflödigt om blodutflödet från dränageslangen har upphört på mindre än 24 timmar . I en studie av Kakaris et al. genomfördes endast konservativ behandling hos 16 av 71 patienter med SHT .
Förekomsten av kontralateral pneumothorax efter en SHT-episod är inte vanligt förekommande i litteraturen, vilket vi kan se i en översikt som analyserade 8 fallserier, innehållande 201 patienter med SHT, där inget återfall av pneumothorax observerades under en uppföljningsperiod som varierade från 5 månader till 8 år . I en prospektiv studie av Kim et al. diagnostiserades 17 patienter med SHT, varav 2 av dem utvecklades med kontralateral spontan pneumothrax efter att initialt ha behandlats med thorakostomi . Kakamad et al. (2016) rapporterar fallet med en patient med SHT som initialt behandlades med thorakostomi och som efter en månad återinlades med kontralateral pneumothorax . Vår patient presenterade asymtomatisk höger pneumothorax en vecka efter att ha genomgått VATS. Såvitt vi vet var detta tidsintervall för återfall det tidigaste bland de fall som beskrivits i litteraturen.
4. Slutsats
Därför måste kliniker som agerar på akutmottagningar vara medvetna om SHT som en diagnostisk möjlighet hos unga manliga patienter som presenterar plötsligt insättande av hypovolemi tecken utan uppenbar orsak, trots att det är ett ovanligt tillstånd .
För närvarande stöder den förhärskande åsikten att alla fall av STH bör genomgå ett tidigt kirurgiskt ingrepp, men en sådan åsikt är mestadels baserad på fallserier från olika centra. Således drar vi slutsatsen att ytterligare prospektiva, randomiserade och multicentriska prövningar är motiverade för att definiera konsekventa urvals- eller uteslutningskriterier för konservativ behandling samt för att utforma standardiserade hanteringsalgoritmer för denna entitet.
Intressekonflikter
Författarna förklarar att det inte föreligger någon intressekonflikt avseende publiceringen av den här artikeln.