Abstract

Background. Causalgia este durerea continuă, alodinia sau hiperalgezia după o leziune nervoasă cu edem, modificări ale fluxului sanguin cutanat sau activitate sudomotorie anormală. Aici raportăm un caz de cauzalgie la nivelul membrelor inferioare în urma rezecției transsfenoidale elective a unei tumori hipofizare la un bărbat tânăr. Prezentare clinică. Un bărbat de 33 de ani cu acromegalie a fost supus unei rezecții transsfenoidale sublabiale elective a tumorii hipofizare. În timpul intervenției chirurgicale, care a durat trei ore, membrele inferioare au fost menținute în decubit dorsal, în poziție neutră, cu o pernă sub genunchi. Coapsa dreaptă a fost ușor rotită intern cu o bandă pentru a expune fascia lata, care a fost recoltată pentru a repara sela. Postoperator, el a dezvoltat o cauzalgie în distribuția sciatică distală și a nervului peroneu comun. Durerea a fost refractară la mai multe intervenții. În cele din urmă, fenoxibenzamina i-a ameliorat semnificativ durerea. Concluzii. Malpoziționarea în sala de operație a dus la cauzalgie la acest tânăr. Fenoxibenzamina a îmbunătățit și, în cele din urmă, a rezolvat simptomele sale. Ameliorarea simptomelor sale de durere s-a corelat cu rezolvarea modificărilor imagistice la nivelul nervilor sciatic și peroneu distal pe partea lezată.

1. Introducere

Sindromul durerii regionale complexe de tip II (cauzalgie) este definit ca prezența durerii continue, a alodiniei sau a hiperalgeziei după o leziune nervoasă cu dovezi de edem, modificări ale fluxului sanguin cutanat sau activitate sudomotorie anormală în apropierea zonei durerii . Este un diagnostic de excludere atunci când nu se găsește nicio altă explicație după un bilanț extins. Se deosebește de sindromul durerii regionale complexe de tip I (distrofia simpatică reflexă) prin faptul că apare adesea într-o distribuție regională în organism, mai degrabă decât într-o distribuție nervoasă periferică mai crispată . Causalgia, de asemenea, se poate extinde dincolo de o distribuție nervoasă periferică, dar acest lucru este de obicei mai târziu în cursul bolii .

Causalgia a fost descrisă pentru prima dată de Danemarca în 1813, termenul „causalgie” fiind inventat de Silas Weir Mitchell în 1864 . Este cel mai frecventă după o leziune parțială traumatică a unui nerv și provoacă durere neuropată care este adesea refractară la analgezicele tradiționale. Se crede că este cauzată de declanșarea aberantă a neuronilor simpatici. O analiză a literaturii de specialitate din 2003 a constatat o incidență mult mai mare în timpul războiului (877 de cazuri raportate, sau 65%) . Marea majoritate a cazurilor raportate în literatura de specialitate apar în urma unor traumatisme de mare viteză (76,7% din cazurile cu etiologie cunoscută). Doar 36 din 1538 de cazuri au apărut după o intervenție chirurgicală și s-au datorat cel mai adesea unei leziuni nervoase directe în timpul procedurii . Marea majoritate (toți pacienții, cu excepția a 93) au avut debutul simptomelor în decurs de o lună de la leziune. Simptomele includ în mod obișnuit durere usturătoare, transpirație crescută, sensibilitate la frig, căldură sau cianoză a extremității, parestezii, disestezie sau alodinie.

Tratamentul cauzalgiei a fost divers, variind de la cel medical la cel chirurgical. Acest lucru reflectă pur și simplu natura refractară a durerii la tratament. Agenții medicali ai durerii neuropatice au fost adesea utilizați cu rezultate mixte . Tratamentul chirurgical a inclus blocuri anestezice ale lanțului simpatic sau simpatectomie chirurgicală . Mulți autori susțin simpatectomia ca fiind „standardul de aur” al tratamentului acestei afecțiuni, dar rezultatele sunt, în cel mai bun caz, mixte, cu potențiale complicații semnificative, inclusiv înrăutățirea durerii, un nou sindrom de durere sau forme anormale de transpirație . Revizuirea Cochrane atât a blocului simpatic, cât și a simpatectomiei concluzionează că nu există dovezi suficiente pentru a susține niciuna dintre cele două practici . Mai recent, stimularea măduvei spinării a fost, de asemenea, încercată pentru a controla durerea cauzalgia, cu rezultate mixte .

În cele ce urmează raportăm un caz de cauzalgie a nervului sciatic distal drept și a nervului peroneu comun în urma rezecției transsfenoidale elective a unei tumori hipofizare secretoare de hormon de creștere la un bărbat tânăr.

2. Raport de caz

2.1. HPI

Un bărbat RH în vârstă de 33 de ani s-a prezentat la medicul său de familie cu plângerea de dureri de cap severe, neîntrerupte de patru ani. El a avut, de asemenea, creșteri ale mâinilor, picioarelor și maxilarului în aceeași perioadă de timp. El a negat orice greață sau vărsături, slăbiciune, amorțeală sau modificări ale vederii sale. El a negat orice obiceiuri toxice.

2.2. Examinare fizică

Pacientul era treaz, alert și orientat. Avea macroglosie, cu facies acromegalic semnificativ, și mâini și picioare mari. Era ușor hipertensiv. Examenul său neurologic a fost în linii mari normal. Imagistica prin rezonanță magnetică a demonstrat un microadenom hipofizar. Nivelul factorului de creștere asemănător insulinei 1 (IGF-1) a fost de 747 ng/mL. A fost supus unei rezecții transsfenoidale sublabiale elective a tumorii hipofizare. În timpul intervenției chirurgicale de trei ore, membrele inferioare au fost menținute în decubit dorsal, în poziție neutră, cu o pernă sub genunchi. Coapsa dreaptă a fost ușor rotită intern cu o bandă pentru a expune fascia lata, care a fost recoltată pentru a repara sela. Postoperator, a avut o normalizare rapidă a nivelurilor de IGF-1, iar durerile de cap au dispărut. Cu toate acestea, imediat după ce s-a trezit în sala de operație, s-a plâns de dureri la nivelul extremității inferioare drepte, care erau de natură arzătoare și dureroasă. Aceasta a evoluat rapid spre alodinie, iar pacientul nu mai putea merge din cauza durerii. Durerea era în distribuția sciatică distală și a nervului peroneu comun. Durerea era refractară la opioide, analgezice topice sau agenți tradiționali pentru durerea neuropatică, cum ar fi gabapentina, pregabalina și carbamazepina. Rezonanța magnetică a extremităților inferioare a demonstrat edem în mușchii semimembranosului și semitendinosului, cu intensificarea anormală a nervilor sciatic distal și peroneu comun pe partea dreaptă [figurile 1(a) și 1(b)]. Studiile de conducere nervoasă au arătat o neuropatie senzorială în distribuția nervului sciatic. Medicamentele încercate fără nicio ameliorare a simptomelor sale au inclus gabapentin, pregabalină, carbamazepină, oxcarbazapină, opioide, clonidină, baclofen, diverse AINS și anestezice topice . Blocul nervului simpatic a oferit o ușurare tranzitorie și ușoară a simptomelor sale. În cele din urmă, dozele de fenoxibenzamină, un inhibitor alfa-adrenergic necompetitiv cu acțiune îndelungată al sinapselor postganglionare, au dus la ameliorarea și rezolvarea finală a simptomelor sale. RMN-ul de urmărire după rezolvarea aproape completă a simptomelor a demonstrat o diminuare a edemului în mușchii semimembranosului și semitendinosului drept și un aspect normal al nervilor sciatic distal și peroneu comun [figurile 1(c) și 1(d)].

(a)

(b)

(c)

.
(d)

(a)
(b)
(c)
(d)

Figura 1

(a) și (b) RMN-ul inițial al membrelor inferioare demonstrează edem la nivelul mușchilor semimembranosului și semitendinosului drept, cu intensificare anormală la nivelul nervilor sciatic distal și peroneal comun. (c) și (d) RMN-ul întârziat al extremităților inferioare demonstrează o rezolvare apropiată a edemului în mușchi și o normalizare a nervilor fără evidențiere anormală.

3. Discuție

Causalgia este o complicație iatrogenă extrem de rară a intervenției chirurgicale, reprezentând doar 36 din 1538 de cazuri raportate . Acest pacient acromegalic s-a trezit după intervenția chirurgicală cu simptome crescânde de cauzalgie în distribuția sciatică distală și a nervului peroneu comun în decurs de câteva săptămâni. Această durere a fost constantă și refractară la multe terapii medicale. În cele din urmă, dozele orale de fenoxibenzamină, un inhibitor alfa-adrenergic necompetitiv cu acțiune îndelungată al sinapselor postganglionare, au ameliorat și, în cele din urmă, au rezolvat durerea cauzalgică. A fost renunțat treptat la fenoxibenzamină în decurs de 4-6 săptămâni. El a prezentat simptome minime de hipotensiune ortostatică în timpul escaladării dozei sale.

Utilizarea fenoxibenzaminei pentru CRPS de tip II a fost raportată pentru prima dată într-o serie retrospectivă de 40 de cazuri consecutive de cauzalgie apărute după rănirea cu șrapnel în timpul războiului . Medicamentul a fost administrat pe cale orală începând cu 10 mg/zi. Doza a fost crescută treptat până la o doză zilnică totală de 40 până la 120 mg/zi și apoi a fost micșorată după cum a fost tolerată, pe baza durerii, pe parcursul a 6 până la 8 săptămâni. Rezolvarea totală a durerii a fost raportată în toate cazurile. Perioada de urmărire a variat de la 6 luni la 6 ani. Efectele secundare au inclus hipotensiune ortostatică și probleme de ejaculare în timpul tratamentului . Rapoarte de caz mai recente arată o anumită eficacitate cu utilizarea fenoxibenzaminei pentru cauze nemilitare de cauzalgie . Tratamentul la începutul evoluției bolii pare să îmbunătățească eficacitatea tratamentelor disponibile. Pacientul nostru a fost supus unei baterii de regimuri medicamentoase și blocării lanțului simpatic în încercarea de a-și îmbunătăți simptomele de cauzalgie. Durerea a fost refractară la toate terapiile până la utilizarea fenoxibenzaminei. Ameliorarea simptomelor sale a început la o doză de 30-40 mg/zi și a dispărut la o doză de 60 mg/zi. Ameliorarea simptomelor sale de durere s-a corelat cu rezolvarea modificărilor imagistice la nivelul nervilor sciatic distal și peroneal pe partea lezată (figurile 1(a)-1(d)).

4. Concluzie

Malpoziționarea în sala de operație în contextul acromegaliei a dus probabil la o leziune nervoasă parțială a nervilor sciatic distal și peroneal comun care a cauzat cauzalgia la acest tânăr. Fenoxibenzamina a dus la o ameliorare semnificativă și la rezolvarea finală a simptomelor sale.

.