2Department of Oral and Maxillofacial Surgery, King Abdulaziz University- Dental School, KSA
3Department of Oral and Maxillofacial Surgery, Boston University, USA
4Department of Oral and Maxillofacial Surgery, King Abdulaziz University, KSA

*Corresponding author: Amr Bayoumi, Department of Oral andMaxillofacial Surgery, King AbdulazizUniversity, Jeddah, KSA

Published: 10 Feb, 2017
Citează acest articol ca: Amr Bayoumi, Department of Oral andMaxillofacial Surgery, King AbdulazizUniversity, Jeddah, KSA

Published: 10 Feb, 2017
Cite this article as: Alshadwi A, Nadershah M, Salama A,Bayoumi A. Giant Deep Neck Lipoma:A Case Report and Review of theLiterature. Clin Surg. 2017; 2: 1299.

Abstract

Lipomii pot fi localizați în toate părțile corpului și pot fi confundați clinic cu alte mase de țesut moale. Ele apar rar la nivelul capului și gâtului. O masă mare la nivelul gâtului (mai mare de 10 cm) cu o rată de creștere rapidă ar trebui să ridice îngrijorări cu privire la o posibilă malignitate. Excizia chirurgicală a unui lipom este adesea folosită ca modalitate definitivă de tratament, iar în literatura de specialitate au fost descrise tratamente alternative pentru lipomuri, cum ar fi liposucția. În studiul de față, un bărbat în vârstă de 39 de ani s-a prezentat cu o masă de 11 cm × 8 cm care se mărea în partea stângă a gâtului și care a fost extirpată cu succes.Intervenția chirurgicală a produs rezultate cosmetice excelente și nu a avut nicio afectare funcțională. Este prezentată o trecere în revistă integrată a literaturii de specialitate în ceea ce privește etiologia, histopatologia, modalitățile de diagnosticare și tratament ale lipoamelor.
Cuvintele cheie: Lipom; Liposarcom; Masă de gât

Introducere

Lipomii sunt tumori benigne ale țesuturilor adipoase cu o incidență estimată de 10% din neoplaziile allmesenchymal . Cu toate acestea, doar 13% dintre lipome apar în zona capului și a gâtului, cele mai multe dintre ele apărând în partea posterioară a gâtului . Rareori, ele se pot dezvolta în zona anterioară a gâtului, în fosa infratemporală sau în cavitatea bucală, faringe, laringe și glanda parotidă. Creșterea lor este de obicei lentă și limitată. Cele mai multe lipoame au un diametru de doi centimetri și rareori cresc mai mult de zececentimetri. Deși lipomii din alte părți ale corpului sunt de două ori mai frecvente la femei decât la bărbați,lipomii din regiunea capului și gâtului au o distribuție mai echilibrată pe sexe . Lipoamele sunt clasificate în mod obișnuit pe baza localizării anatomice și a histologiei. Tumorile lipomatoase benigne sunt subclasificate în funcție de caracteristicile histologice și de modelul de creștere în: lipom clasic, fibrolipom, angiolipom, lipom infiltrant, lipom intramuscular, hibernom, lipom pleomorf, lipoblastomatoză și lipoblastomatoză difuză . Un „lipom gigant” are o dimensiune mai mare de 10 cm în cel puțin o dimensiune sau cântărește peste 1000 de grame . Lipoamele pot fi localizate în toate părțile corpului și pot fi clasificate anatomic ca fiind superficiale sau profunde . În regiunea capului și a gâtului, lipoamele profunde la nivelul plăgii sau al mușchilor de expresie facială sunt considerate profunde.
Majoritatea lipomilor de la nivelul capului și al gâtului sunt superficiale și apar în regiunea posterioară a gâtului. Pe de altă parte, lipoamele profunde din partea anterioară a gâtului sunt rare. Doar câteva astfel de cazuri au fost raportate în literatura de specialitate . Noi raportăm un caz de lipom profund gigantic al regiunii anterioare a gâtului.

Figura 1

Figura 2

Figura 3

Figura 4

Prezentare de caz

Un bărbat hispanic în vârstă de 39 de ani a fost trimis la clinica de chirurgie orală și maxilo-facială de la BostonMedical Center cu o istorie de un an de umflături progresive în partea stângă a gâtului. Pacientul a raportatcă masa a crescut în dimensiune în ultimele 2 luni. El a observat dureri ocazionale în partea stângă a gâtului care radiau spre mandibula ipsilaterală. A negat atât odinofagia, cât și disfagia. Istoricul său medical anterior era semnificativ pentru astm, diabet zaharat de tip doi, hipertensiune arterială și obezitate.Cântărea 87 de kilograme și avea o înălțime de 167 cm. Examenul clinic a evidențiat o masă indiscretă, moale și mobilă la nivelul stâng al nivelelor I, II și III ale gâtului. Nu a existat nicio afectare cutanată, nici fixare cutanată și nici limfadenopatie. Traheea și tiroida se aflau în linia mediană. Intraoral, nu existau dovezi de tumoare sau masă. Diagnosticul a inclus o tomografie computerizată (CT), o imagistică prin rezonanță magnetică (IRM) și o citologie prin aspirație cu ac fin (FNAC). Tomografia computerizată (figura 1) și RMN-ul (figura 2) au arătat o masă mare mediatizată la nivelul mușchiului sternocleidomastoidian stâng care se întindea de la nivelul vârfului mastoidian stâng până la nivelul claviculei stângi. Leziunea se întindea de-a lungul aspectelor anterioare și posterioare ale mușchiului sternocleidomastoidian stâng, cu o capsulă subțire și septuri distincte. Măsura aproximativ 8 cm (dimensiunea antero-posterioară) x 6,3 cm (dimensiunea transversală) x 11 cm (dimensiunea cefalocaudală).Era bine circumscrisă, fără semne de invazie a structurilor adiacente. Masa era omogenă și avea un semnal consistent cu cel al grăsimii pe toate secvențele. Aceasta a deplasat medial carotidara comună stângă și vena jugulară internă stângă fără ocluzie.Glanda submandibulară stângă era, de asemenea, deplasată anterior. După obținerea imaginilor, s-a încercat de două ori efectuarea unui FNAC cu rezultate neconcludente. Pacientul a fost supus unei biopsii incizionale sub anestezie generală care a confirmat diagnosticul de lipom. Acest lipom uriaș a fost îndepărtat printr-o incizie transcutanată a gâtului, care se întindea de la vârful mastoidian stâng spre linia mediană, la aproximativ 4 cm deasupra crestăturii sternale.Disecția a fost efectuată prin piele, fascia subcutanată, mușchiul Platysma și stratul superficial al fasciei cervicale profunde.O capsulă distinctă a fost identificată în jurul lipomului, ceea ce a facilitat îndepărtarea chirurgicală. Leziunea a fost disecată netă de artera carotidă internăjugulară și de artera carotidă comună fără complicații (Figura 3).

Histopatologie

Specimenul de rezecție chirurgicală a constat în țesut fibro-adipos de culoare galben-bronzată grosieră, măsurând 10,5 x 9,0 x 4,0 cm și cântărind 136,2 grame. Secționarea nu a evidențiat zone grosier anormale de hemoragie sau necroză. Examinarea microscopică a evidențiat un țesut adipos matur necapsulat [figura 4(A); mărire originală, 40×]. Examinarea la o mărire mai mare a demonstrat o dispunere hexagonală tipică a adipocitelor mature (figura 4(B); mărire originală, 400×) cu nuclee ovale mici, puțin vizibile, localizate excentric, cu o configurație deschisă a cromatinei (figura 4(C), linii roșii; mărire originală, 600×). Nu au fost observate zone cu atipii citologice, adipocite imature, lipoblaste, necroză sau alte caracteristici atipice. Aceste constatări, împreună cu prezentarea clinică, sunt în concordanță cu diagnosticul de lipom convențional benign.Nu au fost observate caracteristici care să sugereze o variantă morfologică specifică a lipomului (de exemplu, angiolipom sau lipom cu celule fusiforme). Zone focale de mușchi scheletic neidentificabile din punct de vedere histologic și 14 ganglioni limfatici benigni au fost, de asemenea, identificate în specimen (nu se arată), dar nu a existat nici un model de creștere infiltrativă sau de prindere a fibrelor musculare care să sugereze un lipom intramuscular.

Discuție

În ciuda naturii benigne a lipomului, distincția față de liposarcoamele bine diferențiate poate fi dificilă . O masă a gâtului cu creștere rapidă ar trebui să ridice suspiciunea unei malignități .Mai mult, dimensiunea masei, localizarea, consistența și atașamentul la țesuturile adiacente sunt utile pentru a diferenția o masă benignă de una malignă. Liposarcoamele sunt de obicei localizate în retroperitoneu, fese, mușchii extremităților inferioare sau mediastin. De obicei, ele se găsesc mai degrabă în țesuturile moi mai profunde decât în zonele subcutanate. Cu toate acestea, doar 2-8% din liposarcoame apar în regiunea capului și a gâtului . Liposarcomul bine diferențiat este de grad scăzut în natură și poate fi împărțit în trei subtipuri, lipomalikeliposarcomul (cel mai frecvent) imitând lipomul atât macroscopic cât și microscopic .
Diagnosticul imagistic, inclusiv tomografia computerizată sau imagistica prin rezonanță magnetică, este un pas esențial în evaluareamaselor de la nivelul gâtului. Lipoamele simple sunt discrete, încapsulate și omogene . Deși, din punct de vedere morfologic, nu se disting de grăsimea normală, lipidele lipomului nu sunt disponibile pentru metabolism. Acesta este de obicei înconjurat de o capsulă fibroasă subțire. La examenul RMN, cu cât liposarcomul este mai diferențiat, cu atât semnalul de grăsime este mai intens. Constatările IRM sugestive pentru liposarcom includ septuri ornodulare îngroșate (de obicei mai groase de 2 mm), non-adiposemase asociate și focare proeminente de semnal T2 ridicat și zone proeminente de evidențiere.
Cu toate acestea, CT și IRM nu pot diferenția cu încredere lipoamele de liposarcoame. Capsula subțire a lipomului poate fipercepută ca o graniță nedefinită care se confundă cu țesuturile înconjurătoare, mimând astfel un liposarcom . Mai mult, lipomul simplu poate conține, de asemenea, fibre musculare, vase de sânge, septuri fibroase și/sau zone de necroză sau inflamație. Toate aceste componente non-adipoase intralesionale pot încurca diagnosticul imagistic corect pentru că pot mima constatările asociate cu liposarcoame bine diferențiate .
Examinarea histologică este singura modalitate de diferențiere a celor două entități. Cu toate acestea, biopsiile incizionale nu sunt fiabile și de multe ori diagnosticul final nu este atins până când leziunea nu este complet îndepărtată . Lipoamele sunt compuse histologic din țesut adipos matur dispus în lobulii, multe dintre acestea fiind înconjurate de o capsulă fibroasă delicată . Liposarcoamele sunt descrise din punct de vedere histologic ca fiind similare lipomilor, dar cu prezența unor fibroblaste atipice dispersate sau, uneori, a celulelor signet ring . Alte neoplazii ale țesuturilor moi care pot intra în diagnosticul diferențial includ lipoblastomul (de mică anvergură), angiomul intramuscular, lipomatoza, mixomul, liposarcomul mixoid sau liposarcomul pleomorf, dar aceste entități au fost excluse cu ușurință din punct de vedere morfologic în cazul prezentat.
Opțiunile de tratament chirurgical al lipoamelor includ excizia sau îndepărtarea asistată prin liposucție. Excizia este mai frecvent utilizatădin cauza ratei mai scăzute de recurență. Îndepărtarea asistată de liposucție poate fi recomandată pentru a evita cicatricea rezultată și potențiala deteriorare a structurilor adiacente în timpul exciziei. Riscurile liposucției includ neregularități ale pielii, cum ar fi gropițe, parastezii, modificări pigmentare și un risc ridicat de recidivă. Lipoamele simple recidivează în proporție de 5% la nivel local.Recidiva este legată de excizia incompletă sau de tipul infiltrativ al lipomului.
Boala Maladung, cunoscută și sub numele de lipomatoză simetrică benignă, este o boală idiopatică rară, raportată în principal la grupurile etnice mediteraneene și est-europene. Afectează în principal bărbații de vârstă mijlocie(raportul bărbat-femeie este de 15:1) cu antecedente de alcoolism. Mai mult,aproximativ 80% dintre pacienții cu infecție HIV-1 tratați cu un inhibitor de protează au dezvoltat acest sindrom . Această boală se caracterizează prin lipome multiple necapsulate în diferite zone ale corpului, rezultând o deformare cosmetică semnificativă. Descrierea tipică constă în depozite lipomatoase masive în jurul gâtului, ceea ce dă naștere descrierii clasice de lipom anulare colli, „cocoașă de bivol” și „guler de cal”. Intervenția chirurgicală este cel mai eficient tratament, în special pentru cei care prezintă o deformare estetică și/sau o compresie semnificativă a tractului aerodigestiv. Cu toate acestea, deoarece aceste leziuni nu sunt încapsulate, excizia chirurgicală completă este dificilă și poate duce la recidivă locală.
În concluzie, lipoamele gigantice ale capului și gâtului sunt neobișnuite.Chirurgul trebuie să fie capabil să diferențieze lipoamele benigne de liposarcoame. Mijloacele de diagnosticare includ CT, RMN, FNAC și biopsia deschisă. Excizia chirurgicală este tratamentul preferat, cu rate scăzute de recurență.

1. Sanchez MR, Golomb FM, Moy JA, Potozkin JR. Lipom gigant: raport de caz și revizuire a literaturii. J Am Acad Dermatol. 1993; 28: 266-268.
2. El-Monem MHA, Gaafar AH, Magdy EA. Lipomele capului și gâtului: variabilitatea prezentării și diagnosticul work-up. J Laryngol Otol. 2006; 120: 47-55.
3. Som PM, Scherl MP, Rao VM. Prezentări rare ale lipomelor obișnuite ale capului și gâtului: o revizuire. AJNR Am J Neuroradiol. 1986; 7: 657-664.
4. Shmookler BM, Enzinger FM. Lipomul pleomorfic: o tumoare benignă care simulează liposarcomul. O analiză clinico-patologică a 48 de cazuri. Cancer. 1981; 47: 126-133.
5. Lee CA, Damm DD, Neville BW, Allen C, Bouquot J. Oral and maxillofacial pathology. 2008.
6. Lee J, Fernandes R. Neck masses: evaluation and diagnostic approach. Clinici de chirurgie orală și maxilo-facială din America de Nord. 2008; 20: 321-337.
7. Pélissier A, Sawaf MH, Shabana AH. Lipom benign infiltrant (intramuscular) al capului și gâtului. J Oral Maxillofac Surg. 1991; 49: 1231-1236.
8. Vinay K, Abbas AL, Fauston N. Robbins and Cotran pathologic basis of disease. New York: Saunders. 2004.
9. Marx RE, Stern D. Oral and maxillofacial pathology. Chicago: Quintessence. 2003.
10. De Jong AL, Park A, Taylor G, Forte V. Lipomas of the head and neck in children. Int J Pediatr Otorhinolaryngol. 1998; 43: 53-60.
11. Medina CR, Schneider S, Mitra A. Giant submental lipoma: Raport de caz și revizuire a literaturii. Can J Plast Surg. Winter 2007; 15: 219-222.
12. Moumoulidis I, Durvasula P, Jani P. Well-circumscribed intramuscular lipoma of the sternocleidomastoid muscle. Auris Nasus Larynx. 2004; 31: 283-285.
13. Ramakantan R, Shah P. Lipomul anterior al gâtului mascat ca un laringococel extern. J Laryngol Otol. 1989; 103: 1087-1088.
14. Wenig BM. Lipoamele laringelui și hipofaringelui: o revizuire a literaturii cu adăugarea a trei cazuri noi. J Laryngol Otol. 1995.
15. Weiss SW. Tumori lipomatoase. Monogr Pathol. 1996; 38: 207-239.
16. Dei Tos AP. Liposarcomul: noi entități și concepte în evoluție. Ann Diagn Pathol. 2000; 4: 252-266.
17. Davis EC, Ballo MT, Luna MA, Patel SR, Roberts DB, Nong X, et al. Liposarcomul capului și gâtului: Experiența University of Texas M. D. Anderson Cancer Center. Head Neck. 2009; 31: 28-36.
18. Nouri H, Hassani R, Aderdour L, Raji A. The well-differentiated liposarcoma of the hypopharynx. Eur Ann Otorhinolaryngol Head Neck Dis. 2011; 128: 143-145
19. Cappabianca S, Colella G, Pezzullo MG, Russo A, Iaselli F, Brunese L, et al. Lipomatous lesions of the head and neck region: imaging findings in comparison with histological type. Radiol Med. 2008; 113: 758-770.
20. Gaskin CM, Helms CA. Lipoame, variante de lipom și liposarcoame bine diferențiate (lipoame atipice): rezultate ale evaluărilor prin RMN a 126 de mase grase consecutive. AJR Am J Roentgenol. 2004; 182: 733-739.
21. Chikui T, Yonetsu K, Yoshiura K, Miwa K, Kanda S, Ozeki S, et al. Imaging findings of lipomas in the orofacial region with CT, US, and MRI. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod. 1995; 84: 88-95.
22. Freedberg IM, Eisen AZ, Wolf K. Fitzpatrick’s Dermatology in General Medicine. 5th edn. New York: McGraw-Hill, Health Professions Division. 1999; 1.
23. Albu S. Boala Madelung. Ear Nose Throat J. 2011; 90: 148-149.
24. Ramos S, Pinheiro S, Diogo C, Cabral L, Cruzeiro C. Madelung disease: a ot-so-rare disorder. Ann Plast Surg. 2010; 64: 122-124.
25. Alameda YA, Torres L, Perez-Mitchell C, Riera A. Boala Madelung: un diagnostic clinic. Otolaryngol Head Neck Surg. 2009; 141: 418-419.