Ressonância magnética da Causalgia da Extremidade Inferior após Ressecção Transsfenoidal do Tumor Pituitário
Abstract
Contexto. Causalgia é dor contínua, alodinia ou hiperalgesia após lesão nervosa com edema, alterações no fluxo sanguíneo da pele ou atividade sudomotora anormal. Aqui relatamos um caso de causalgia da extremidade inferior após ressecção transesfenoidal eletiva de um tumor pituitário em um homem jovem. Apresentação clínica. Um homem de 33 anos de idade com acromegalia foi submetido à ressecção transesfenoidal sublabial eletiva de seu tumor pituitário. Durante as três horas de cirurgia, os membros inferiores foram mantidos em posição supina, neutra, com um travesseiro sob os joelhos. A coxa direita foi ligeiramente rodada internamente com uma fita adesiva para expor a fascia lata, a qual foi colhida para reparar a sela. No pós-operatório, desenvolveu causalgia em uma distribuição distal do nervo ciático e peroneal comum. A dor foi refratária a várias intervenções. Finalmente, a fenoxibenzamina melhorou significativamente a sua dor. Conclusões. A malposição na sala de operações resultou em causalgia neste jovem. A fenoxibenzamina melhorou, e finalmente resolveu, os seus sintomas. A melhora dos sintomas da dor correlacionou-se com a resolução das alterações de imagem nos nervos ciático distal e peroneal do lado da lesão.
1. Introdução
Síndrome da dor regional complexa Tipo II (causalgia) é definida como a presença de dor contínua, alodinia ou hiperalgesia após uma lesão nervosa com evidência de edema, alterações no fluxo sanguíneo cutâneo ou atividade sudomotora anormal próxima à área de dor . É um diagnóstico de exclusão quando nenhuma outra explicação é encontrada após um extenso trabalho. Difere da síndrome da dor regional complexa tipo I (distrofia simpática reflexa) na medida em que ocorre frequentemente em uma distribuição regional no corpo e não em uma distribuição mais nítida do nervo periférico. A causalgia também pode se estender além de uma distribuição do nervo periférico, mas isto é tipicamente mais tarde no curso da doença .
A causalgia foi descrita pela primeira vez pela Dinamarca em 1813, com o termo “causalgia” cunhado por Silas Weir Mitchell em 1864 . É mais comum após uma lesão parcial traumática de um nervo e causa dor neuropática que é frequentemente refratária aos analgésicos tradicionais. Acredita-se que seja causada por disparos aberrantes de neurônios simpáticos. Uma revisão da literatura em 2003 encontrou uma incidência relatada muito maior durante os tempos de guerra (877 casos relatados, ou 65%). A grande maioria dos casos relatados na literatura ocorre após trauma de alta velocidade (76,7% dos casos com uma etiologia conhecida). Apenas 36 dos 1538 casos ocorreram após a cirurgia e foram na maioria das vezes devido a lesão nervosa direta durante o procedimento . A grande maioria (todos, exceto 93 pacientes) teve início dos sintomas no prazo de um mês após a lesão. Os sintomas geralmente incluem dor ardente, aumento da sudorese, sensibilidade ao frio, calor ou cianose da extremidade, parestesias, disestesias ou alodinia.
O tratamento da causalgia tem sido diversificado, variando de médico a cirúrgico na natureza. Isto reflete simplesmente a natureza refratária da dor ao tratamento. Agentes médicos de dor neuropática têm sido frequentemente utilizados com resultados mistos . O tratamento cirúrgico tem incluído blocos anestésicos de cadeia simpática ou simpatectomia cirúrgica . Muitos autores defendem a simpatectomia como o “padrão ouro” de tratamento desta condição, mas os resultados são, na melhor das hipóteses, mistos, com potenciais complicações significativas, incluindo agravamento da dor, uma nova síndrome dolorosa, ou formas anormais de suor . A revisão da Cochrane tanto do bloqueio simpático como da simpatectomia conclui que não há evidências suficientes para advogar uma ou outra prática. Mais recentemente, a estimulação da medula espinhal também tem sido tentada para controlar a dor causal com resultados mistos.
Aqui relatamos um caso de causalgia ciática distal direita e nervo peroneal comum após ressecção transesfenoidal eletiva de um tumor pituitário secretor de hormônio de crescimento em um homem jovem.
2. Relato de Caso
2.1. HPI
Um homem de 33 anos de idade com RH apresentou ao seu médico primário a queixa de dores de cabeça graves e persistentes durante quatro anos. Ele também teve crescimento de mãos, pés e maxilares durante esse mesmo período de tempo. Ele negou qualquer náusea ou vômito, fraqueza, dormência ou alterações em sua visão. Ele negou qualquer hábito tóxico.
2.2. Exame físico
O paciente estava acordado, alerta, e orientado. Ele tinha macroglossia, com fácies acromegálicas significativas, e mãos e pés grandes. Ele estava levemente hipertenso. O seu exame neurológico era extremamente normal. A RM demonstrou um microadenoma pituitário. Seu nível de fator de crescimento insulínico 1 (IGF-1) era de 747 ng/mL. Ele foi submetido à ressecção transesfenoidal sublabial eletiva da hipófise. Durante as três horas de cirurgia, os membros inferiores foram mantidos em uma posição supina e neutra com uma almofada sob os joelhos. A coxa direita foi ligeiramente rodada internamente com uma fita adesiva para expor a fascia lata, a qual foi colhida para reparar a sela. No pós-operatório, ele teve rápida normalização dos seus níveis de IGF-1, e as suas dores de cabeça desapareceram. No entanto, imediatamente após acordar na sala de operações, queixou-se de dor no seu extremo inferior direito que lhe ardia e doía na natureza. Isto evoluiu rapidamente para alodinia, e o paciente já não conseguia andar devido à dor. A dor estava numa distribuição distal do nervo ciático e do nervo peroneal comum. A dor era refratária a opióides, analgésicos tópicos ou agentes tradicionais para dor neuropática como gabapentina, pregabalina e carbamazepina. A RM das extremidades inferiores demonstrou edema nos músculos semimembranoses e semitendinose com realce anormal dos nervos ciático distal e peroneal comum do lado direito (Figuras 1(a) e 1(b)). Estudos de condução nervosa mostraram uma neuropatia sensorial em uma distribuição do nervo ciático. Medicações tentadas sem melhora em seus sintomas incluíram gabapentina, pregabalina, carbamazepina, oxcarbazapina, opióides, clonidina, baclofeno, diversos AINEs e anestésicos tópicos. O bloqueio nervoso simpático deu algum alívio transitório e leve dos seus sintomas. Finalmente, o aumento lento das doses de fenoxibenzamina, um inibidor alfa-adrenérgico de ação prolongada e não competitiva das sinapses pós-ganglionares, resultou em melhora e resolução final dos seus sintomas. A RM de acompanhamento após a quase resolução dos sintomas demonstrou diminuição do edema nos músculos semimembranoses e semitendinose direita e aspecto normal dos nervos ciático distal e peroneal comum (Figuras 1(c) e 1(d)).
(a)
(b)
(c)
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3. Discussão
Aausalgia é uma complicação iatrogênica extremamente rara da cirurgia, representando apenas 36 dos 1538 casos relatados . Este paciente acromegálico acordou da cirurgia com sintomas crescentes de causalgia em uma distribuição do nervo ciático distal e peroneal comum ao longo de algumas semanas. Esta dor era constante e refratária a muitas terapias médicas. Finalmente, doses orais de fenoxibenzamina, um inibidor alfa-adrenérgico não competitivo de longa duração das sinapses pós-ganglionares, melhorou e, finalmente, resolveu a sua dor causal. Ele foi afilado da fenoxibenzamina ao longo de 4-6 semanas. Ele experimentou sintomas mínimos de hipotensão ortostática durante sua escalada de dose.
O uso de fenoxibenzamina para CRPS Tipo II foi relatado pela primeira vez em uma série retrospectiva de 40 casos consecutivos de causalgia que ocorreram após a lesão por estilhaços durante a guerra. A droga foi administrada por via oral a partir de 10 mg/dia. A dose foi gradualmente aumentada para uma dose diária total de 40 a 120 mg/dia e depois cónica como tolerada com base na dor durante 6 a 8 semanas. A resolução total da dor foi relatada em todos os casos. O período de acompanhamento variou de 6 meses a 6 anos. Os efeitos secundários incluíram hipotensão ortostática e problemas ejaculatórios durante o tratamento. Relatos de casos mais recentes mostram alguma eficácia com o uso de fenoxibenzamina para causas não-militares de causalgia . O tratamento precoce no decurso da doença parece melhorar a eficácia dos tratamentos disponíveis . O nosso paciente foi submetido a uma bateria de regimes medicamentosos e bloqueio de cadeia simpática numa tentativa de melhorar os seus sintomas de causalgia. A dor era refratária a todas as terapias até ao uso de fenoxibenzamina. A melhoria dos seus sintomas começou com uma dose de 30-40 mg/dia e foi resolvida com uma dose de 60 mg/dia. A melhora dos sintomas da dor correlacionou-se com a resolução das alterações de imagem nos nervos ciático distal e peroneal do lado da lesão (Figuras 1(a)-1(d)).
4. Conclusão
Malposição na sala de cirurgia no cenário de acromegalia provavelmente resultou em lesão nervosa parcial nos nervos ciático distal e peroneal comum causando causalgia neste jovem. A fenoxibenzamina resultou em melhora significativa e resolução final dos seus sintomas.