Spontaneous Hemopneumothorax: A Rare Cause of Unexplained Hemodynamic Instability in a Young Patient
Abstract
Spontaneous hemopneumothorax is a rare and potentially life-threatening disorder which complicates about 1-12% of patients presenting with spontaneous pneumothorax and has a remarkable predilection for male patients. Może przebiegać z objawami wstrząsu hipowolemicznego bez wyraźnej przyczyny. Chociaż nie ma konkretnych wytycznych dotyczących postępowania z chorymi, u których rozpoznano ten stan, w piśmiennictwie nadal toczy się szeroka debata na temat wyboru chorego do operacji, a ostatnio wydaje się, że coraz częściej obserwuje się tendencję do wczesnej interwencji chirurgicznej. Torakochirurgia z asystą wideo staje się doskonałą opcją dla stabilnych pacjentów i jest obecnie uważana za złoty standard leczenia samoistnej odmy opłucnowej. Opisujemy przypadek 17-letniego mężczyzny, który zgłosił się na oddział ratunkowy z nagłym bólem w klatce piersiowej i dusznością, bez wcześniejszych oznak urazu. Przy przyjęciu pacjent prezentował hipotensję, tachykardię i bladość skóry. Badanie RTG klatki piersiowej wykazało odmę opłucnową w lewej półotwartej części klatki piersiowej; następnie założono dren do klatki piersiowej z początkowym drenażem 2000 ml krwi.
1. Wprowadzenie
W ciągu ostatniego półtora wieku samoistna odma opłucnowa (SHP) pojawiła się w literaturze jako rzadka, dobrze udokumentowana jednostka chorobowa, opisana po raz pierwszy przez Laënneca w 1828 roku i stanowiąca powikłanie około 1-12% wszystkich samoistnych odmy opłucnowej. SHP, choć rzadka, jest stanem potencjalnie zagrażającym życiu i dlatego należy o niej pamiętać w kontekście nagłego wystąpienia niewyjaśnionej niestabilności hemodynamicznej, zwłaszcza u młodych mężczyzn, ponieważ właściwe i natychmiastowe postępowanie w takich przypadkach jest czynnikiem decydującym zarówno o powodzeniu leczenia, jak i o poprawie rokowania.
Chociaż rola różnych metod chirurgicznych w podejściu do SHP zyskała w ostatnich latach coraz większe znaczenie, w piśmiennictwie nadal istnieją rozbieżności co do wskazań do jej wykonania, idealnego momentu jej przeprowadzenia oraz możliwości izolowanego leczenia zachowawczego w wybranych przypadkach.
Opisujemy przypadek 17-letniego pacjenta, który zgłosił się z nagłym początkiem niewydolności oddechowej i objawami hipowolemii oraz omawiamy aktualny stan wiedzy na temat takiego stanu.
2. Opis przypadku
17-letni mężczyzna zgłosił się na oddział ratunkowy z dwugodzinnym wywiadem nagłego początku lewostronnego bólu w klatce piersiowej, nasilającego się przy oddychaniu, bez promieniowania do innych miejsc i związanego z dusznością. Pacjent nie zgłaszał ostatnio przebytego urazu, a jego historia choroby była bez zmian. Przy przyjęciu stwierdzono temperaturę 34,5°C, ciśnienie tętnicze 80/40 mmHg, częstość akcji serca 125 uderzeń/min, częstość oddechów 24 oddechy/min, saturację tlenem 98% na powietrzu atmosferycznym. W badaniu fizykalnym chory był duszny i prezentował istotne dolegliwości bólowe. W badaniu krążeniowo-oddechowym zwracały uwagę stłumione tony serca na poziomie ogniska mitralnego oraz zniesione szmery oddechowe w lewej półotwartej jamie klatki piersiowej. W badaniu elektrokardiograficznym (EKG) stwierdzono prawidłowy rytm zatokowy, a we wstępnych wynikach badań laboratoryjnych stężenie hemoglobiny wynosiło 8 mg/dl. Badanie RTG klatki piersiowej (CXR) wykazało lewostronną odmę opłucnową (ryc. 1).
Tomografia komputerowa (TK) klatki piersiowej ujawniła zapadnięcie się płuca lewego ze znacznym odchyleniem śródpiersia na stronę prawą (ryc. 2). Torakocenteza potwierdziła obecność krwi w jamie opłucnej. Założono dren do klatki piersiowej w 5. przestrzeni międzyżebrowej z drenażem powietrza i 2000 ml krwi. Po podaniu dwóch jednostek koncentratu krwinek czerwonych uzyskano stabilizację parametrów życiowych i ustąpienie dolegliwości. Pacjent został skierowany do trzeciorzędowego ośrodka kardiologicznego w celu ostatecznej oceny leczenia.
W ciągu następnych godzin do momentu zgłoszenia się do naszego serwisu zdrenowano dodatkowe 800 ml krwi. Nowy obraz CXR wykazał odpowiednią reekspansję płuc po wprowadzeniu rurki (ryc. 3), a zespół torakochirurgiczny podjął decyzję o odstąpieniu od torakotomii ratunkowej. Pacjent został przyjęty, a w ciągu następnych 24 godzin z rurki w klatce piersiowej wypłynęło kolejne 200 ml krwi. Przetoczono jeszcze jedną jednostkę koncentratu krwinek czerwonych, a objawy niestabilności hemodynamicznej nie wystąpiły ponownie w trakcie hospitalizacji. Ze względu na utrzymujące się krwawienie zespół medyczny zdecydował się na wykonanie operacji torakochirurgicznej wspomaganej wideo (VATS) w celu uzyskania ostatecznej hemostazy źródła krwawienia.
W trzeciej dobie hospitalizacji wykonano VATS, po indukcji znieczulenia ogólnego, z wprowadzeniem kamery przez istniejące już nacięcie rurki torakostomijnej i wytworzeniem portalu w 4. przestrzeni międzyżebrowej. W trakcie eksploracji jamy opłucnej stwierdzono dużą ilość zatrzymanego skrzepu krwi z zrostem opłucnowym wykazującym cechy niedawnego krwawienia. W koniuszku lewego płata górnego, w pobliżu miejsca pęknięcia zrostu opłucnowego, stwierdzono niewielką bańkę (ryc. 4 i 5). Wykonano całkowite usunięcie skrzepów, irygację jamy opłucnej, elektrokauteryzację krwawiącego zrostu, bullektomię i pleurodezę abrazyjną. W 7. przestrzeni międzyżebrowej wykonano nowy port do wprowadzenia rurki do klatki piersiowej, a poprzedni zamknięto.
Histopatologia wykazała reaktywne eozynofilowe zapalenie opłucnej zgodne z wcześniejszą odmą opłucnową, nie stwierdzono morfologicznych dowodów złośliwości ani ziarniniaków.
Przebieg pooperacyjny był bez powikłań, a przewód piersiowy usunięto w 7. dobie pooperacyjnej. Pacjent pozostawał stabilny i został wypisany w 10. dobie pooperacyjnej.
Siedem dni po wypisie ze szpitala pacjent zgłosił się bezobjawowo do naszego serwisu na wizytę kontrolną w warunkach ambulatoryjnych. W badaniu CXR stwierdzono jednak radiologiczne cechy odmy opłucnowej w prawej półotwartej części klatki piersiowej, które następnie potwierdzono w tomografii komputerowej klatki piersiowej (ryc. 6). Pacjentkę poddano ponownej torakoskopii z bullektomią i pleurodezą, a 2 dni po zabiegu została wypisana do domu. Pacjent był nadal ponownie oceniany i nie obserwowano więcej powikłań podczas 2-miesięcznej obserwacji.
3. Dyskusja
Definicja SHT nie jest jeszcze jednomyślna w piśmiennictwie. Niektórzy autorzy przyjmują koncepcję zaproponowaną przez Ohmori w 1988 roku jako nagromadzenie ponad 400 ml krwi w jamie opłucnej związane z pierwotną samoistną odmą opłucnową (primary spontaneous pneumothorax – PSP). Z drugiej strony, w niedawno przeprowadzonej metaanalizie zaproponowano, że każda odma opłucnowa towarzysząca odmie samoistnej jest bardziej uzasadnioną definicją tego schorzenia, ponieważ w literaturze opisano przypadki, w których początkowy drenaż był mniejszy niż 400 ml.
Prawie wszystkie opisane przypadki SHT wystąpiły jako powikłanie pierwotnej samoistnej odmy opłucnowej (PSP). Częstość występowania SHT szacuje się na około 1-12% wszystkich PSP. Dobrze udokumentowana jest notoryczna predyspozycja pacjentów płci męskiej, ponieważ stosunek liczby mężczyzn do liczby kobiet wynosi około 15 : 1, różnica znacznie większa w porównaniu z PSP .
Najczęściej występującymi objawami są ból w klatce piersiowej i nagła duszność. Chociaż ich początkowe objawy kliniczne mogą być bardzo podobne, potencjalny rozwój wstrząsu hipowolemicznego prowadzący do szybkiego pogorszenia stanu klinicznego odróżnia SHT od PSP, co można zaobserwować w naszym przypadku, jak również w wielu innych opisach przypadków. Badanie przeprowadzone przez Kakaris i wsp. wykazało, że wśród 71 pacjentów, u których rozpoznano SHT, 29,5% wykazywało niestabilność hemodynamiczną przy przyjęciu. Before this urgency characteristic, we highlight the importance of maintaining a low threshold suspicion for this diagnostic possibility in patients with compatible profile who present with characteristic symptoms.
Upright CXR is a routinely diagnostic tool by demonstrating typical radiological evidence of pneumothorax associated with an air-fluid level, even though up to 10% of cases may present only with pneumothorax on a first moment due to the early execution of this diagnostic testing or to the contention of the bleeding by a pleural adhesion. Tomografia komputerowa zwykle nie jest konieczna, ale może być pomocna, jeśli rozpoznanie pozostaje niepewne lub w celu wykluczenia wtórnych przyczyn odmy .
Po postawieniu diagnozy należy niezwłocznie wykonać repozycję płynu i założenie rurki do klatki piersiowej, aby umożliwić ponowne rozprężenie płuc i ustabilizować stan pacjenta. Ponieważ kryteria wskazań do operacji oraz idealny czas takiej interwencji pozostają nierozwiązanymi kwestiami w literaturze, wydaje się, że istnieje tendencja coraz bardziej sprzyjająca wczesnej interwencji chirurgicznej u wszystkich pacjentów, u których rozpoznano SHT, biorąc pod uwagę potencjał tego stanu do nagłego pogorszenia stanu klinicznego oraz ryzyko zatrzymania skrzepów krwi w jamie opłucnej.
Retrospektywne badanie przeprowadzone przez Hsu i wsp. wykazało, że 87,6% z 201 pacjentów z SHT wymagało interwencji chirurgicznej po wykonaniu zamkniętej torakostomii rurowej. W innym badaniu, przeprowadzonym przez Chang i wsp., do 30% pacjentów, którzy początkowo byli leczeni zachowawczo, wymagało operacji w późniejszym okresie lub prezentowało przedłużony pobyt w szpitalu z powodu późniejszych powikłań, takich jak obrzęk i utrzymujący się przeciek powietrza. Strategie chirurgiczne w podejściu do SHT obejmują otwartą torakotomię lub VATS. Podczas gdy pierwsza z nich jest preferowana w nagłych przypadkach u pacjentów z aktywnym krwawieniem i niestabilnością hemodynamiczną, druga może być wykonywana elektywnie po ustabilizowaniu się stanu klinicznego. Istnieje wiele udanych doświadczeń z VATS w leczeniu SHT. Krótszy pobyt w szpitalu, mniejsza utrata krwi i zmniejszone zapotrzebowanie na transfuzję krwi są wymienione przez Chang i wsp. jako zalety doświadczane przez pacjentów, którzy przeszli wczesną VATS w porównaniu z samym leczeniem zachowawczym . Co więcej, mniej inwazyjne techniki zostały udoskonalone, aby zoptymalizować te korzyści, o czym świadczy ostatnie doniesienie, w którym z powodzeniem wykonano jednoportową VATS w celu leczenia SHT. W naszym przypadku, z powodu uporczywego drenażu krwi przez przewód piersiowy, pacjent przeszedł elektywną VATS z pleurodezą abrazyjną i bullektomią, uzyskując zadowalające wyniki i szybki powrót do zdrowia.
Z drugiej strony, niektórzy autorzy bronią się, że konserwatywne badanie może być wystarczające w wybranych przypadkach. Haciibrahimoglu i wsp. opowiadają się za tym, że sam drenaż klatki piersiowej jest wystarczający w większości przypadków, a interwencja chirurgiczna jest zbędna, jeśli odpływ krwi z rurki drenarskiej ustał w czasie krótszym niż 24 godziny. W badaniu Kakaris i wsp. zastosowano jedynie leczenie zachowawcze u 16 z 71 pacjentów z SHT.
Występowanie kontralateralnej odmy opłucnowej po epizodzie SHT nie jest powszechnie obserwowane w piśmiennictwie, jak wynika z przeglądu analizującego 8 serii przypadków obejmujących 201 pacjentów z SHT, w których nie zaobserwowano nawrotu odmy opłucnowej w okresie obserwacji, który wynosił od 5 miesięcy do 8 lat. W badaniu prospektywnym przeprowadzonym przez Kim i wsp. rozpoznano SHT u 17 chorych, z których u 2 wystąpiła samoistna kontralateralna odma opłucnowa po wstępnym leczeniu z zastosowaniem torakostomii. Kakamad i wsp. (2016) opisują przypadek pacjenta z SHT, który początkowo był leczony torakotomią, a po miesiącu został ponownie przyjęty do szpitala z kontralateralną odmą opłucnową. U naszego pacjenta bezobjawowa odma opłucnowa prawostronna wystąpiła tydzień po poddaniu go VATS. Według naszej wiedzy ten przedział czasowy nawrotu był najwcześniejszy wśród przypadków opisanych w literaturze.
4. Wnioski
W związku z tym klinicyści działający na oddziałach ratunkowych muszą być świadomi istnienia SHT jako możliwości diagnostycznej u młodych mężczyzn prezentujących nagłe wystąpienie objawów hipowolemii bez wyraźnej przyczyny, mimo że jest to stan nietypowy.
Obecnie przeważają opinie, że wszystkie przypadki STH powinny być poddane wczesnej interwencji chirurgicznej, ale takie przekonanie jest w większości oparte na seriach przypadków z różnych ośrodków. W związku z tym stwierdzamy, że konieczne są dodatkowe prospektywne, randomizowane i wieloośrodkowe badania w celu określenia spójnych kryteriów kwalifikacji lub wykluczenia z leczenia zachowawczego, jak również zaprojektowania standardowych algorytmów postępowania w tej jednostce chorobowej.
Konflikt interesów
Autorzy deklarują brak konfliktu interesów w związku z publikacją tego artykułu.