Abstract

Background. Ból przyczynowy to utrzymujący się ból, allodynia lub hiperalgezja po uszkodzeniu nerwu, któremu towarzyszy obrzęk, zmiany w ukrwieniu skóry lub nieprawidłowa aktywność sudomotoryczna. W niniejszej pracy opisano przypadek przyczynowej bolesności kończyn dolnych po elektywnej przezklinowej resekcji guza przysadki mózgowej u młodego mężczyzny. Prezentacja kliniczna. 33-letni mężczyzna z akromegalią został poddany elektywnej przezklinowej resekcji guza przysadki mózgowej. Podczas trzygodzinnego zabiegu kończyny dolne utrzymywano w pozycji leżącej na wznak, neutralnej, z poduszką pod kolanami. Prawe udo zostało lekko zrotowane wewnętrznie za pomocą taśmy, aby odsłonić powięź, która została pobrana w celu naprawy kości strzałkowej. W okresie pooperacyjnym u chorego wystąpił ból przyczynowy w zakresie dystalnego odcinka nerwu kulszowego i nerwu strzałkowego wspólnego. Ból był oporny na kilka interwencji. Ostatecznie fenoksybenzamina spowodowała znaczną poprawę dolegliwości bólowych. Wnioski. Nieprawidłowa pozycja na sali operacyjnej spowodowała u młodego mężczyzny ból przyczynowo-skutkowy. Fenoksybenzamina spowodowała poprawę, a ostatecznie ustąpienie objawów. Poprawa w zakresie objawów bólowych korelowała z ustąpieniem zmian obrazowych w zakresie dystalnych nerwów kulszowych i strzałkowych po stronie urazu.

1. Wprowadzenie

Kompleksowy zespół bólu regionalnego typu II (causalgia) jest definiowany jako obecność utrzymującego się bólu, allodynii lub hiperalgezji po urazie nerwu z dowodami obrzęku, zmian w skórnym przepływie krwi lub nieprawidłowej aktywności sudomotorycznej w pobliżu obszaru bólu. Jest to diagnoza z wykluczenia, gdy nie znaleziono innego wytłumaczenia po przeprowadzeniu rozległych badań. Różni się od złożonego zespołu bólu regionalnego typu I (odruchowa dystrofia współczulna) tym, że często występuje w regionalnym rozmieszczeniu w organizmie, a nie w bardziej kruchym rozmieszczeniu nerwów obwodowych. Causalgia, zbyt, może rozszerzyć poza dystrybucji nerwów obwodowych, ale to jest zazwyczaj później w przebiegu choroby .

Causalgia został po raz pierwszy opisany przez Danii w 1813 roku, z terminem „causalgia” ukuty przez Silas Weir Mitchell w 1864 roku . Najczęściej występuje po urazowym, częściowym uszkodzeniu nerwu i powoduje ból neuropatyczny, który często jest oporny na tradycyjne leki przeciwbólowe. Uważa się, że jest on spowodowany nieprawidłowym odpalaniem neuronów współczulnych. Przegląd literatury z 2003 roku wykazał znacznie wyższą częstość występowania w czasie wojny (877 zgłoszonych przypadków, czyli 65%). Zdecydowana większość przypadków opisywanych w literaturze występuje po urazach o dużej prędkości (76,7% przypadków o znanej etiologii). Tylko 36 z 1538 przypadków wystąpiło po zabiegach chirurgicznych i było najczęściej spowodowane bezpośrednim uszkodzeniem nerwu podczas zabiegu. U zdecydowanej większości pacjentów (z wyjątkiem 93) objawy wystąpiły w ciągu miesiąca od urazu. Objawy powszechnie obejmują piekący ból, zwiększoną potliwość, wrażliwość na zimno, ciepło lub sinicę kończyn, parestezje, dysestezje lub allodynię.

Leczenie bólu przyczynowego było zróżnicowane, od medycznego do chirurgicznego w naturze. Odzwierciedla to po prostu oporny charakter bólu na leczenie. Medyczne środki bólu neuropatycznego były często używane z mieszanymi wynikami. Chirurgiczne zarządzanie obejmowało bloki znieczulające łańcuch współczulny lub chirurgiczną sympatektomię. Wielu autorów popiera sympatektomię jako „złoty standard” leczenia tego stanu, ale wyniki są mieszane w najlepszym przypadku, z potencjalnymi znaczącymi powikłaniami, w tym pogorszenie bólu, nowy zespół bólowy, lub nieprawidłowe formy pocenia się . Przegląd Cochrane dotyczący zarówno blokady współczulnej jak i sympatektomii stwierdza, że nie ma wystarczających dowodów na poparcie którejkolwiek z tych praktyk. Ostatnio, stymulacja rdzenia kręgowego była również próbowana w celu kontrolowania bólu przyczynowego z mieszanymi wynikami.

Zgłaszamy przypadek prawego dystalnego nerwu kulszowego i wspólnego nerwu ramiennego po elektywnej przezklinowej resekcji guza przysadki wydzielającego hormon wzrostu u młodego mężczyzny.

2. opis przypadku

2.1. HPI

33-letni mężczyzna z RH zgłosił się do swojego lekarza pierwszego kontaktu ze skargą na silne, nieustępujące od czterech lat bóle głowy. W tym samym okresie czasu wystąpił u niego również wzrost dłoni, stóp i szczęki. Zaprzeczył jakimkolwiek nudnościom lub wymiotom, osłabieniu, drętwieniu lub zmianom w widzeniu. Zaprzeczył jakimkolwiek toksycznym nawykom.

2.2. Physical Examination

Pacjent był przytomny, czujny i zorientowany. Miał makroglosję, znaczną twarz akromegaliczną oraz duże dłonie i stopy. Miał łagodne nadciśnienie. Jego badanie neurologiczne było całkowicie prawidłowe. Obrazowanie MR wykazało mikrogruczolaka przysadki. Poziom insulinopodobnego czynnika wzrostu 1 (IGF-1) wynosił 747 ng/mL. Poddano go elektywnej przezklinowej resekcji guza przysadki mózgowej. Podczas trzygodzinnej operacji kończyny dolne utrzymywano w pozycji leżącej na wznak, neutralnej, z poduszką pod kolanami. Prawe udo zostało lekko zrotowane wewnętrznie za pomocą taśmy, aby odsłonić powięź, która została pobrana w celu naprawy kości strzałkowej. Po operacji u pacjenta nastąpiła szybka normalizacja poziomu IGF-1, a bóle głowy ustąpiły. Jednak bezpośrednio po przebudzeniu na sali operacyjnej uskarżał się na ból prawej kończyny dolnej o charakterze piekącym i bolesnym. Szybko przeszło to w allodynię i pacjent nie mógł już chodzić z powodu bólu. Ból występował w dystalnym odcinku nerwu kulszowego i nerwu strzałkowego wspólnego. Ból był oporny na opioidy, miejscowe leki przeciwbólowe lub tradycyjne leki stosowane w bólu neuropatycznym, takie jak gabapentyna, pregabalina i karbamazepina. Rezonans magnetyczny kończyn dolnych wykazał obrzęk mięśni półbłoniastych i półścięgnistych z nieprawidłowym wzmocnieniem nerwów kulszowych i strzałkowych po stronie prawej (Rycina 1(a) i 1(b)). Badanie przewodnictwa nerwowego wykazało neuropatię czuciową w zakresie nerwu kulszowego. Do leków, których stosowanie nie przyniosło poprawy objawów, należały: gabapentyna, pregabalina, karbamazepina, okskarbazapina, opioidy, klonidyna, baklofen, różne NLPZ i leki miejscowo znieczulające. Blokada nerwów współczulnych przyniosła przejściowe, łagodne złagodzenie objawów. W końcu powoli zwiększane dawki fenoksybenzaminy, długo działającego, niekompetycyjnego inhibitora alfa-adrenergicznego synaps zwojowych, przyniosły poprawę i ostateczne ustąpienie objawów. Kontrolny rezonans magnetyczny po niemal całkowitym ustąpieniu objawów wykazał zmniejszenie obrzęku w prawym mięśniu półbłoniastym i półścięgnistym oraz prawidłowy wygląd dystalnego nerwu kulszowego i wspólnego nerwu ramiennego (ryc. 1(c) i 1(d)).

(a)

(b)

(c)

.
(d)

(a)
(b)
(c)
(d)

3. Dyskusja

Ból mięśni jest niezwykle rzadkim jatrogennym powikłaniem chirurgii, stanowiącym jedynie 36 z 1538 zgłoszonych przypadków. Ten pacjent z akromegalią obudził się po operacji z narastającymi objawami bólu przyczynowego w dystalnej części nerwu kulszowego i wspólnej dystrybucji nerwu ramiennego w ciągu kilku tygodni. Ból ten był stały i oporny na wiele terapii medycznych. W końcu powoli zwiększające się doustne dawki fenoksybenzaminy, długo działającego niekompetycyjnego inhibitora alfa-adrenergicznego synaps postganglionowych, poprawiły, a ostatecznie ustąpiły, jego ból przyczynowo-skurczowy. W ciągu 4-6 tygodni odstawiono fenoksybenzaminę. Podczas zwiększania dawki doświadczył minimalnych objawów niedociśnienia ortostatycznego.

Stosowanie fenoksybenzaminy w CRPS typu II zostało po raz pierwszy zgłoszone w retrospektywnej serii 40 kolejnych przypadków bólu przyczynowego występującego po urazie odłamkami podczas wojny. Lek podawano doustnie, zaczynając od dawki 10 mg/dobę. Dawkę stopniowo zwiększano do całkowitej dawki dobowej od 40 do 120 mg/dobę, a następnie zmniejszano w zależności od tolerancji bólu w ciągu 6 do 8 tygodni. Całkowite ustąpienie bólu odnotowano we wszystkich przypadkach. Okres obserwacji wynosił od 6 miesięcy do 6 lat. Działania niepożądane obejmowały niedociśnienie ortostatyczne i problemy z ejakulacją podczas leczenia. Nowsze opisy przypadków wskazują na pewną skuteczność fenoksybenzaminy w leczeniu innych niż wojskowe przyczyn bólu przyczynowego. Leczenie we wczesnym stadium choroby wydaje się poprawiać skuteczność dostępnych metod leczenia. U naszego pacjenta zastosowano szereg schematów leczenia farmakologicznego oraz blokadę łańcucha współczulnego w celu poprawy objawów bólów mięśniowo-szkieletowych. Ból był oporny na wszystkie terapie, aż do momentu zastosowania fenoksybenzaminy. Poprawa objawów rozpoczęła się od dawki 30-40 mg/dobę i ustąpiła po dawce 60 mg/dobę. Poprawa w zakresie objawów bólowych korelowała z ustąpieniem zmian obrazowych w zakresie dystalnego nerwu kulszowego i nerwu ramiennego po stronie uszkodzenia (ryc. 1(a)-1(d)).

4. Wnioski

Malpozycja na sali operacyjnej w przebiegu akromegalii prawdopodobnie spowodowała częściowe uszkodzenie dystalnego nerwu kulszowego i nerwu ramiennego wspólnego, powodując causalgię u tego młodego mężczyzny. Fenoksybenzamina spowodowała znaczną poprawę i ostateczne ustąpienie objawów.

.