Spontaneous Hemopneumothorax: A Rare Cause of Unexplained Hemodynamic Instability in Young Patient
Abstract
自然気胸は、自然気胸を呈する患者の約1～12％を合併し、男性患者に顕著な偏りがある稀で生命危機をもたらす可能性のある疾患である。 明らかな原因なしに、血液量減少性ショックの徴候を呈することがある。 このような疾患を診断された患者の管理に関する特別なガイドラインはありませんが、手術の対象となる患者の選択に関する文献上の議論はまだ広く行われており、最近では、早期外科的介入にますます有利な傾向があるように思われます。 ビデオ支援胸腔手術は安定した患者に対して優れた選択肢であり、現在では自然気胸に対するゴールドスタンダード治療と考えられている。 我々は，突然の胸痛と呼吸困難を訴えて救急外来を受診した17歳男性患者の症例を報告する． 入院時，低血圧，頻脈，皮膚蒼白を呈した． 胸部X線検査で左胸部に気胸を認め，胸部チューブを留置し2000mlの血液を初回排出した
1. はじめに
過去1世紀半の間に、自然気胸（SHP）は文献上稀な存在として浮上し、1828年にLaënnecによって初めて記述され、自然気胸全体の1～12％を合併する。 まれな疾患ではありますが、SHPは生命を脅かす可能性のある疾患であるため、特に若い男性において、原因不明の血行不安定が突然発生した場合には注意が必要であり、このような場合に適切かつ迅速に対処することが、治療の成功と予後の改善のための決定要素となるからです。
SHPへのアプローチにおけるさまざまな外科的手段の役割は、ここ数年でますます重要性を増しているが、その適応、その実行の理想的なタイミング、および選択した症例における単独保存療法の可能性については、文献がまだ分かれている。
我々は、突然の呼吸困難と低液量血症の兆候を呈した17歳の患者のケースを説明し、このような状態の現在の最新情報を議論する。 症例提示
17歳の男性患者が、呼吸によって悪化する左側の胸痛が突然発症し、他の部位への放射線はなく、息切れを伴う2時間経過のため救急部を受診しました。 患者は最近の外傷を訴えておらず、過去の病歴は異常なし。 入院時のバイタルサインは，体温34.5℃，血圧80/40mmHg，心拍数125回/分，呼吸数24回/分，酸素飽和度98%（室温）であった． 身体診察では呼吸困難があり、重要な疼痛性苦痛を呈していた。 心肺機能検査では、僧帽フォーカスで消音された心音と左胸郭の呼吸音が消失していることが重要であった。 心電図は正常な洞調律を示し、初診時の検査結果はヘモグロビン値が8mg/dlであることだけが注目された。 胸部X線検査（CXR）で左側気胸を認めた（図1）
胸部CT検査で左肺虚脱を認め、縦隔の右側への偏位が著明であった（図2）。 胸腔穿刺で胸腔内の血液の存在を確認した。 胸腔穿刺により胸腔内の血液を確認し、第5肋間に胸腔チューブを挿入し、空気と血液2000mlをドレナージした。 2単位の赤血球が投与され、患者のバイタルサインは安定し、症状も緩和された。 その後、3次救命救急センターへ紹介され、最終的な治療方針の決定に至った。
当院受診までの数時間の間に800mlの血液を追加排出した。 CXRではチューブ挿入後の肺の再膨張が十分であったため（図3）、胸部外科では緊急開胸に踏み切らないこととした。 患者は入院し、その後24時間で、胸部チューブからさらに200mlの血液が流出した。 さらに1単位の赤血球が輸血され，入院中に血行動態が不安定になる徴候は再現されなかった． しかし、出血が止まらないため、胸部ビデオ手術（VATS）を行い、出血部位を確実に止血することを選択した
入院3日目、全身麻酔導入後、すでにある胸腔チューブ切開からカメラを挿入し、第4肋間スペースに門脈を形成してVATSを実施した。 胸腔内には多量の血栓が貯留し、胸膜に癒着しており、最近出血した形跡があった。 左上葉の頂部に胸膜癒着が破裂した部位の近くに小さな水疱を認めた（図4、5）。 血栓の完全除去、胸腔内の灌流、出血した癒着部の電気焼灼、水疱切除、研磨性胸膜癒着術が施行された。 胸腔チューブ挿入のため第7肋間に新しいポートを作成し、以前のポートを閉鎖した
病理組織学的には前回の気胸と一致する反応性好酸球性胸膜炎を認め、形態学的には悪性腫瘍や肉芽腫を認めないことがわかった。
退院後7日目に無症状で外来受診し，経過観察となった。 しかし、CXRでは右胸に気胸のレントゲン所見があり、胸部CTで確認した（図6）。 この患者は新たに胸腔鏡による肺切除と胸膜癒着術を受け、術後2日目に退院した。 その後も再評価を続け、2ヶ月後の経過観察でも合併症は認められなかった。
SHTの定義は、文献上まだ統一されていない。 1988年に大森が提案した、原発性自然気胸に伴う胸腔内への400mlを超える血液の貯留という概念を採用する著者もいる。 一方，最近のメタアナリシスでは，自然気胸に伴うあらゆる血胸は，最初のドレナージが400ml未満であった文献が報告されている以上，この疾患のより妥当な定義であると提唱している
SHTの報告例のほとんどすべてが原発性自然気胸（PSP）の合併症として起こった。 SHTの発生率は，すべてのPSPの約1～12％であると報告されている。 男女比は約15対1で，PSPと比較して有意に高く，男性患者が多いことがよく知られています。 初期の臨床症状は非常によく似ているが，SHTとPSPを区別するのは，我々の症例や他の多くの症例報告に見られるように，急速な臨床的悪化につながる低酸素性ショックの可能性があることである。 Kakarisらの研究では、SHTと診断された71人の患者のうち、29.5％が入院時に血行動態の不安定さを呈していたことが指摘されています。
直立CXRは、気液平衡に伴う気胸の典型的な放射線学的証拠を示すことにより、日常的に診断するツールである。 CTは通常必要ないが、診断が不確かな場合、あるいは二次的な血胸原因の除外に有用である。
診断がついたら、肺の再膨張を可能にし患者を安定させるために、液体の再貯留と胸腔チューブ挿入を速やかに行う必要がある。 6040>
手術の適応基準や理想的な手術のタイミングは文献上未解決のままであるが、この疾患が突然の臨床的悪化につながる可能性や胸腔内に血栓を留めるリスクを考慮すると、SHTと診断されたすべての患者に早期に外科手術を行うことがますます好ましい傾向にあるようである …
Hsuらによるレトロスペクティブな研究では、SHT患者201人のうち87.6%が閉管式胸腔鏡下手術後に外科的介入を必要としたと報告している。 Changらによる別の研究では、初期に保存的治療を行った患者のうち、最大30%が後方手術を必要とし、また、膿胸や持続的な空気漏れなどの後発合併症により入院期間が延長していた。 SHTにアプローチするための外科的戦略には、開胸術とVATSがある。 前者は出血が多く血行動態が不安定な患者に対して緊急に行うべき方法であるが、後者は臨床状態が安定した後に選択的に行うことができる。 入院期間の短縮、出血量の減少、輸血の必要性の減少は、保存的治療のみと比較して早期にVATSを受けた患者が経験した利点として、Changらは言及している。 さらに、これらの利点を最適化するために、より低侵襲な手技が改良されてきており、SHTの管理に単門式VATSが成功した最近の報告で証明されている … 我々の症例では、胸腔チューブによる持続的な血液排出のため、患者は選択的VATSによる擦過性胸膜癒着術とバルレクトミーを受け、満足のいく結果と早い回復を得た
一方、一部の著者は、選択された症例では保存的治療が十分であるかもしれないと述べている。 Haciibrahimogluらは、ほとんどの症例では胸腔ドレナージのみで十分であり、ドレナージチューブからの血液流出が24時間以内に停止した場合には外科的介入は不要であると主張している。 Kakarisらの研究では、SHT患者71人中16人に保存的治療のみを行った。
SHTエピソード後の対側気胸の発生は、文献ではあまり観察されない。SHT患者201人を含む8つのケースシリーズを分析したレビューでわかるように、5ヶ月から8年の追跡期間で気胸の再発が観察されていない。 Kimらによるプロスペクティブスタディでは、17人の患者がSHTと診断され、そのうちの2人は、最初に胸腔鏡で治療された後、対側の自然気胸に移行している。 Kakamadら(2016)は、最初に胸腔切開で治療され、1ヶ月後に対側の気胸で再入院したSHT患者の症例を報告している 。 本症例はVATSを施行してから1週間後に無症状の右気胸を呈した。 本症例はVATSを施行してから1週間後に無症状の右気胸を呈したが、この再発までの期間は文献上最も早かった。 結語
したがって、救急部では、原因不明の低液圧症状を突然呈した若い男性患者の診断の可能性として、珍しい疾患でありながらもSHTに注意する必要がある … 続きを読む
現在，STHのすべての症例は早期に外科的介入を受けるべきであるという意見が主流であるが，そのような考えはほとんどが異なる施設のケースシリーズに基づくものである。 したがって，保存的治療のための一貫した適格基準または除外基準を定義し，この疾患に対する標準化された管理アルゴリズムを設計するために，さらなる前向き無作為化多施設共同試験が必要であると結論付けた」
利益相反
著者はこの論文の発表に関して利益相反がないことを宣言した。