坐骨内膜症は珍しいが、月経に伴う坐骨神経痛を呈する女性には考慮されるべきである。 文献上では、70例近くを含む30以上の報告があるが、病理学的証拠を示すものは少ない。

Salazar-Grueso and Roos1は、症状の発現から診断までの平均間隔は3.7年であると報告している。 坐骨神経痛の鑑別診断においてこの疾患を認識することは，診断の遅れを防ぎ，坐骨神経の不可逆的な損傷を防ぐために重要である。

今回，周期性の坐骨神経痛を呈した25歳女性の症例を報告する。 診断は組織学的に確認された。 骨盤内病変はなかった。 治療は局所切除とした。

症例報告

25歳女性が2カ月前から大腿部に常に疼痛があり，かかりつけの開業医を受診した。 外傷の既往はなく、発症は漸次的であった。 軟部組織損傷と診断された。 しかし、抗炎症剤の投与と理学療法にもかかわらず、左臀部から脚の後外側と踵に放射状に広がる典型的な坐骨神経痛の痛みが増加した。 これは，月経時に左側の激しい坐骨神経痛にエスカレートする。 2年後、足を引きずるようになったため、整形外科医を紹介された。 臨床評価時には著明な痛み（Visual Analogue Scale (VAS)2 7、Peripheral Nerve Injury (PNI) scale3 2）があり、松葉杖2本か車いすが必要であった。 診察の結果，臀部と脚の痛みのため，左脚に十分な体重をかけることができず，反律的な歩行をしていた． 痛みは股関節の屈曲や膝の伸展で増悪した。 足腰に明らかな筋力の衰えや交感神経の変化は認められなかった。 左臀部，特に坐骨神経節上部を触診すると痛みを感じた． 大腿二頭筋に若干の筋力低下がみられたが，下肢全体の運動能力は保たれていた． 直立脚上げは30°までしかできない． 反射はあるが、足首のピクピクは補強したときのみであった。 踵と足底のピンポイント感，温度感，軽い触覚が低下していた。

坐骨内膜症の診断が考えられた。 腰椎と骨盤のMRスキャンは正常であった。 しかし，左大腿部のMRIでは坐骨ノッチと大転子間の坐骨神経に10mm×8mm×6mmの混合信号が認められ，局所に水腫が生じた（図1〜図3）。 スキャンでは腫瘤内に初期および後期の亜急性出血域を認めた。 放射線医学的な仮診断では，線維性脂肪腫性過誤腫，あるいは神経線維腫の可能性が考えられた。 大腿上部の坐骨神経は炎症性組織に囲まれていることが判明した。 神経の脛骨部には褐色の物質で満たされた嚢胞性病変があった。 凍結切片では悪性腫瘍を認めなかった。

嚢胞は坐骨神経を残してマイクロサージェリー法で筋膜から剥離された。 病理組織学的検査では坐骨神経内膜症が確認され，悪性腫瘍は認められませんでした（図4，5）。

術後および12ヶ月後のフォローアップでは痛みはかなり緩和されました（VAS2 2，PNI3 1）。 松葉杖なしで歩けるようになり、脚をまっすぐに伸ばせるようになった。 踵と足底の感覚は、ピンポイント、温度、軽いタッチで改善がみられた。 婦人科医に紹介され、腹腔鏡検査を行ったが、骨盤内子宮内膜症の証拠はなかった。

考察

子宮内膜症は、子宮腔外の子宮内膜組織の増殖によって特徴づけられる慢性再発性疾患である。 生殖年齢にある女性の1％～5％が罹患する一般的な婦人科疾患である。 エストロゲン依存性の疾患であり、卵巣活動の低下時に病変は退縮する。 病因については多くの説が唱えられているが、最も広く受け入れられているのはSampson4によるもので、逆行性月経が基本的なメカニズムであるとされた。 この説は、Kruitwagenら5、Scott、Te Linde、Wharton6、D’Hoogheら7によって行われた実験によって支持されている。1962年にHeadら8が周期性坐骨神経痛の1例を報告した。 典型的な症状は月経に関連した坐骨神経痛で，無痛期間が徐々に短くなり，痛みが恒常化することもある。 腰痛を訴える患者はおらず、通常は四肢の後面または外側から足先まで広がる大腿部の痛みで、時に感覚障害、筋力低下、反射変化を伴う。

神経根や神経内に子宮内膜組織が存在することは、この疾患の稀なバリエーションの一つである。 子宮内膜性坐骨神経痛の正確な病因は、まだわかっていない。 子宮内膜組織が坐骨神経に局在することを説明するために、多くの理論が提唱されてきた。 10 これは、”ポケットサイン”（骨盤腹膜の脱出により周囲の後腹膜組織にポケットが形成され、坐骨神経節に向かって広がる）を生じさせると考えられている。 11

異所性子宮粘膜は、いったん末梢神経に移植されると、積極的に上衣および会陰に侵入する。 エストロゲンとプロゲステロンの生理的な離脱は、隣接する組織の空間に子宮内膜腫を「月経」させ、子宮内出血と高密度の線維化をもたらす。 月経周期ごとに、体内のホルモン環境が変化するため、坐骨神経内の子宮内膜組織は周辺組織へ出血し、かなりの炎症反応を引き起こす。

他の診断の可能性を考える際には、臨床および神経放射線学的評価を十分に行うことが重要である。 組織学的な診断は、病変部の吸引生検により行われることがあります。 最近，経皮的CTガイド下針生検とCD10免疫組織化学染色により坐骨内膜症と診断された症例がある。10 組織学的診断は，他の疾患，特に坐骨内膜症に伴う悪性を除外するには有用であるが，この疾患は臨床歴，画像診断，ホルモン療法後の画像上の病変退縮を示すことにより診断することが可能である。 CTやMRIで診断が可能であるが、外観は固形または複雑な嚢胞性腫瘤、壁の厚いまたは薄い嚢胞性病変と多様である。 この症例では、骨盤内の他の場所に子宮内膜症がないことから、坐骨内膜症の診断を否定することはできなかった。 MR画像では、子宮内膜腫はしばしばT1強調およびT2強調の両シーケンスで比較的高信号を示す。 信号の強さは、一方では出血の量と年齢、他方では子宮内膜細胞および間質の割合の関数である。 磁気共鳴画像は、良性の神経原性腫瘍との鑑別診断に有用である。 筋電図は伝導速度の低下と同時に脱神経の兆候を示すことができ、根元神経と末梢神経の病変の鑑別や神経の回復の経過観察に役立つ可能性がある。 性腺活動を抑制する薬物療法を速やかに開始することで、診断の確定と病状の進行を防ぐことができる。 しかし、ホルモン療法は長期間続けなければなりません。 妊娠の可能性が低くなり、再発率も高い。 この患者さんの場合、保存的手術で症状が消失しました。

診断が遅れた進行例では、手術で病巣を完全に除去しても、運動機能が完全に回復することは稀です。 治癒過程での線維化が永久的な神経損傷を誘発する可能性が高い。 予後は、発症から診断までの期間に左右されるというのが一般的な見解です。 診断が遅れると、かなりの障害が残る可能性があります。 月経に関連した坐骨神経痛を呈する患者には、この診断を考慮する必要があります。

本論文の主題に直接的または間接的に関連する商業団体から、いかなる形態の利益も受け取っておらず、また受け取る予定もない。

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