要旨

の背景。 Causalgiaとは、神経損傷後に浮腫、皮膚血流の変化、腹部運動異常などを伴い、疼痛、アロディニア、痛覚過敏が継続することである。 今回，若年男性において下垂体腫瘍の選択的経蝶形骨格切除術後に下肢の因果関係痛を呈した1例を報告する。 臨床症状 先端巨大症の33歳男性に、下垂体腫瘍の選択的経蝶形骨格下切除術が施行された。 3時間の手術中、下肢は膝下に枕を置いて仰臥位、中立位で保たれた。 右大腿部をテープでわずかに内転させ筋膜を露出させ，鞍部を修復するために筋膜を摘出した． 術後，遠位坐骨神経と総腓骨神経分布に因果関係のある疼痛が出現した． 疼痛はいくつかの介入に抵抗性であった． 最終的にフェノキシベンザミンの投与により疼痛は有意に改善した． 結論 手術室での体位変換により、この若い男性に因果関係のある痛みが生じた。 フェノキシベンザミンが症状を改善し、最終的に解決した。 疼痛症状の改善は、受傷側の遠位坐骨神経と腓骨神経の画像変化の消失と相関していた

1. はじめに

複合性局所疼痛症候群II型（causalgia）とは、神経損傷後に疼痛、アロディニア、痛覚過敏が続き、疼痛部位付近の浮腫、皮膚血流変化、腹部運動異常が認められる状態と定義される。 この疾患は、広範な検査を行っても他の説明がつかない場合に除外診断される。 複雑性局所疼痛症候群 I 型（反射性交感神経ジストロフィー）とは異なり、末梢神経の鮮明な分布ではなく、身体の局所的な分布にしばしば発生する。 カウザルギーは、1813年にDenmarkによって初めて報告され、1864年にSilas Weir Mitchellによって “causalgia “という言葉が造られた。 神経の外傷性部分損傷の後に最も多くみられ，従来の鎮痛剤に抵抗性の神経障害性疼痛を引き起こすことが多い。 交感神経ニューロンの異常発火が原因であると考えられている。 2003 年に行われた文献調査では、戦時中の発生率が非常に高いことが報告されています（877 例、65％）。 文献に報告されている症例の大部分は、高速度外傷後に発生している（病因が判明している症例の76.7％）。 1538例中36例のみが手術後に発症しており、その多くは手術中の直接的な神経損傷によるものであった。 大多数（93例を除く）は、受傷後1ヶ月以内に症状が出現した。 症状は一般に、灼熱痛、発汗増加、冷感、四肢の温感またはチアノーゼ、知覚異常、感覚異常、またはアロディニアである。

causalgiaの治療は、内科から外科まで多岐にわたっている。 これは、単に痛みの治療に対する難治性を反映している。 神経障害性疼痛の内科的薬剤はしばしば使用されてきたが、その結果はまちまちであった。 外科的治療としては、交感神経連鎖の麻酔ブロックや外科的交感神経切除術がある。 多くの著者は、交感神経切除術をこの病態の治療の「ゴールドスタンダード」として提唱しているが、結果はよくてもまちまちで、痛みの悪化、新しい疼痛症候群、異常な発汗などの重大な合併症の可能性がある …。 交感神経ブロックと交感神経切除術の両方に関する Cochrane Review では、どちらの治療法も提唱するには十分なエビデンスがないと結論付けられている。 また、近年では、脊髄刺激による因果関係痛の制御が試みられているが、その結果はまちまちである。

ここでは、若年男性における成長ホルモン分泌性下垂体腫瘍の選択的経蝶形切除術後の右遠位坐骨および総腓骨神経の因果関係痛の1例を報告する。 HPI

33歳RH男性が4年前から続く激しい頭痛を主訴に主治医を受診した。 また、この同時期に手足や顎の成長も見られた。 本人は吐き気や嘔吐，脱力感，しびれ，視力の変化などは否定していた。 毒物摂取の習慣は否定された。 身体検査

患者は覚醒しており、警戒し、方向感覚を有していた。 彼は巨大舌、顕著な先端巨大顔貌、および大きな手と足を有していた。 軽度の高血圧であった。 神経学的検査は肉眼的に正常であった。 MR画像で下垂体微小腺腫が確認された。 インスリン様成長因子1（IGF-1）値は747 ng/mLであった。 下垂体腫瘍の選択的陰唇下経蝶形骨切り術を受けた。 3時間の手術中、下肢は膝下に枕を置き仰臥位でニュートラルポジションに保たれた。 右大腿部をテープでわずかに内転させ筋膜を露出させ，鞍部を修復するために筋膜を摘出した． 術後，IGF-1値は急速に正常化し，頭痛も治まった。 しかし，手術室で目覚めた直後，右下肢に灼熱感と痛みを訴えた。 これはすぐにアロディニアに進行し、患者は痛みのために歩くことができなくなった。 痛みは遠位坐骨神経と総腓骨神経に分布していた。 痛みは，オピオイド，局所鎮痛剤，あるいはガバペンチン，プレガバリン，カルバマゼピンなどの従来の神経障害性疼痛治療薬に抵抗性であった． 下肢のMRIでは、半膜様筋と半腱様筋に浮腫を認め、右側の遠位坐骨神経と総腓骨神経に異常増強を認めた（図1（a）、1（b））。 神経伝導検査では、坐骨神経分布に感覚神経障害を認めた。 薬物療法は，ガバペンチン，プレガバリン，カルバマゼピン，オクスカルバザピン，オピオイド，クロニジン，バクロフェン，各種NSAIDS，局所麻酔薬などを試みたが，症状の改善は認められなかった． 交感神経ブロックは，一過性で軽度の症状緩和をもたらした． 最終的に，神経節後シナプスの長時間作用型非競合的αアドレナリン阻害剤であるフェノキシベンザミンを徐々に増量したところ，症状が改善し，最終的に解決した． 症状がほぼ消失した後のフォローアップMRIでは、右半膜様筋と半腱様筋の浮腫が減少し、遠位坐骨神経と総腓骨神経が正常であった（図1（c）、1（d））。

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