Abstract

Tausta. Kausalgia on jatkuvaa kipua, allodyniaa tai hyperalgesiaa hermovamman jälkeen, johon liittyy turvotusta, muutoksia ihon verenkierrossa tai epänormaalia sudomotorista toimintaa. Tässä raportoidaan tapaus, jossa nuorella miehellä esiintyi alaraajojen kausalgia aivolisäkekasvaimen elektiivisen transsfenoidaalisen resektion jälkeen. Kliininen oirekuva. 33-vuotiaalle miehelle, jolla oli akromegalia, tehtiin aivolisäkekasvaimen sublabiaalinen transsfenoidiresektio. Kolme tuntia kestäneen leikkauksen aikana alaraajat pidettiin selinmakuulla, neutraaliasennossa ja polvien alla oli tyyny. Oikeaa reittä käännettiin hieman sisäisesti teipillä, jotta fascia lata saatiin näkyviin, ja se otettiin talteen Sellan korjausta varten. Leikkauksen jälkeen hänelle kehittyi kausalgia distaalisen iskiashermon ja yhteisen peroneushermon alueella. Kipu ei vastannut useisiin toimenpiteisiin. Lopulta fenoksibentsamiini paransi kipua merkittävästi. Päätelmät. Leikkaussalissa tapahtunut virheasento aiheutti tälle nuorelle miehelle kausalgiat. Fenoksibentsamiini paransi ja lopulta poisti hänen oireensa. Hänen kipuoireidensa paraneminen korreloi vammapuolen distaalisten iskias- ja peroneushermojen kuvantamismuutosten häviämisen kanssa.

1. Johdanto

Tyypin II kompleksinen alueellinen kipuoireyhtymä (kausalgia) määritellään jatkuvaksi kivuksi, allodyniaksi tai hyperalgesiaksi hermovamman jälkeen, johon liittyy näyttöä turvotuksesta, ihon verenkierron muutoksista tai epänormaalista sudomotorisesta aktiivisuudesta kipualueen lähellä . Kyseessä on poissulkudiagnoosi, kun muuta selitystä ei löydy laajojen tutkimusten jälkeen. Se eroaa tyypin I kompleksisesta alueellisesta kipuoireyhtymästä (refleksisympaattinen dystrofia) siinä, että sitä esiintyy usein kehon alueellisessa jakaumassa eikä niinkään selvässä perifeerisessä hermojakaumassa . Kausalgia voi myös ulottua perifeerisen hermojakauman ulkopuolelle, mutta tämä tapahtuu tyypillisesti myöhemmin taudin kulussa.

Kausalgian kuvasi ensimmäisen kerran Denmark vuonna 1813, ja termin ”causalgia” keksi Silas Weir Mitchell vuonna 1864 . Se on yleisintä hermon traumaattisen osittaisvamman jälkeen ja aiheuttaa neuropaattista kipua, joka on usein refraktorista perinteisille kipulääkkeille. Sen uskotaan johtuvan sympaattisten hermosolujen poikkeavasta laukeamisesta. Vuonna 2003 tehdyssä kirjallisuuskatsauksessa todettiin, että sota-aikana raportoitu esiintyvyys on paljon suurempi (877 raportoitua tapausta eli 65 %). Valtaosa kirjallisuudessa raportoiduista tapauksista on seurausta voimakkaasta traumasta (76,7 % tapauksista, joiden etiologia tunnetaan). Vain 36 tapausta 1538 tapauksesta sattui leikkauksen jälkeen, ja ne johtuivat useimmiten suorasta hermovammasta toimenpiteen aikana. Suurimmalla osalla (93 potilasta lukuun ottamatta) oireet alkoivat kuukauden kuluessa vammasta. Oireita ovat yleensä polttava kipu, lisääntynyt hikoilu, kylmäherkkyys, raajan lämpöisyys tai syanoosi, parestesiat, dysestesiat tai allodynia.

Kausalgian hoito on ollut monipuolista, ja se on vaihdellut lääketieteellisestä kirurgiseen. Tämä kuvastaa yksinkertaisesti kivun hoitoa vastustavaa luonnetta. Neuropaattisen kivun lääkkeellisiä aineita on usein käytetty vaihtelevin tuloksin . Kirurgiseen hoitoon on kuulunut sympaattisen ketjun puudutusblokit tai kirurginen sympatektomia . Monet kirjoittajat pitävät sympatektomiaa tämän tilan hoidon ”kultaisena standardina”, mutta tulokset ovat parhaimmillaankin vaihtelevia, ja mahdollisia merkittäviä komplikaatioita ovat kivun paheneminen, uusi kipuoireyhtymä tai epänormaalit hikoilun muodot . Cochrane-katsauksessa sekä sympaattisen salpauksen että sympatektomian osalta päädytään siihen, että ei ole riittävästi näyttöä kummankaan käytännön suosimiseksi. Viime aikoina selkäydinstimulaatiota on myös kokeiltu kausalgiakivun hallitsemiseksi vaihtelevin tuloksin .

Tässä raportoimme tapauksen, jossa oikean distaalisen iskias- ja yhteisen peroneushermon kausalgiasta oli seurannut kasvuhormonia erittävän aivolisäkekasvaimen elektiivinen transsfenoidaalinen resektio nuorella miehellä.

2. Tapausseloste

2.1. Tapauskuvaus. HPI

33-vuotias RH-mies esiteltiin perusterveydenhuoltolääkärille neljän vuoden ajan esiintyneiden vaikeiden, lakkaamattomien päänsärkyjen vuoksi. Hänellä oli myös käsien, jalkojen ja leukojen kasvua samana aikana. Hän kiisti pahoinvoinnin tai oksentelun, heikkouden, puutumisen tai näkökyvyn muutokset. Hän kiisti kaikki myrkytystottumukset.

2.2. Fyysinen tutkimus

Potilas oli hereillä, valpas ja orientoitunut. Hänellä oli makroglossia, merkittävät akromegaliset kasvot ja suuret kädet ja jalat. Hänellä oli lievä verenpainetauti. Neurologinen tutkimus oli täysin normaali. Magneettikuvauksessa todettiin aivolisäkkeen mikroadenooma. Hänen insuliinin kaltaisen kasvutekijä 1:n (IGF-1) tasonsa oli 747 ng/ml. Hänelle tehtiin aivolisäkekasvaimen valinnainen sublabiaalinen transsfenoidaalinen resektio. Kolme tuntia kestäneen leikkauksen aikana alaraajat pidettiin selinmakuulla, neutraaliasennossa ja polvien alla oli tyyny. Oikeaa reittä kierrettiin hieman sisäisesti teipillä, jotta fascia lata saatiin esiin, ja se otettiin talteen Sellan korjaamiseksi. Leikkauksen jälkeen hänen IGF-1-tasonsa normalisoitui nopeasti, ja hänen päänsärkynsä hävisi. Heti herättyään leikkaussalissa hän kuitenkin valitti kipua oikeassa alaraajassaan, joka oli luonteeltaan polttavaa ja kipeää. Tämä muuttui nopeasti allodyniaksi, eikä potilas pystynyt enää kävelemään kivun vuoksi. Kipu kohdistui distaaliseen iskiashermoon ja yhteiseen peroneushermoon. Kipu ei vastusti opioideja, paikallisia kipulääkkeitä tai perinteisiä neuropaattisen kivun hoitoon tarkoitettuja aineita, kuten gabapentiinia, pregabaliinia ja karbamatsepiinia. Alaraajojen magneettikuvaus osoitti turvotusta semimembranosis- ja semitendinosis-lihaksissa, ja oikean puolen distaalisen iskias- ja yhteisen peroneushermon distaaliset hermot olivat epänormaalisti vahvistuneet (kuvat 1(a) ja 1(b)). Hermojohtumistutkimukset osoittivat sensorista neuropatiaa iskiashermon alueella. Lääkkeitä, joita yritettiin käyttää, mutta jotka eivät parantaneet hänen oireitaan, olivat gabapentiini, pregabaliini, karbamatsepiini, okskarbatsapiini, opioidit, klonidiini, baklofeeni, erilaiset tulehduskipulääkkeet (NSAID) ja paikallispuudutteet . Sympaattisen hermon salpauksella saatiin jonkin verran ohimenevää, lievää helpotusta hänen oireisiinsa. Lopulta hitaasti kasvavat fenoksibentsamiiniannokset, pitkävaikutteinen postganglionisten synapsien ei-kompetitiivinen alfa-adrenerginen inhibiittori, paransivat ja lopulta poistivat hänen oireensa. Seurantakuvaus magneettikuvauksella sen jälkeen, kun oireet olivat lähes hävinneet, osoitti turvotuksen vähentyneen oikeassa semimembranosis- ja semitendinosis-lihaksessa ja distaalisen iskias- ja yhteisen peroneushermon normaalin ulkonäön (kuvat 1(c) ja 1(d)).

(a)

(b)

(c)

(d)

(a)
(b)
(c)
(d)

Kuva 1

(a) ja (b) Alustava alaraajojen magneettikuvaus osoittaa turvotusta oikeassa semimembranoosi- ja semitendinoosi-lihaksessa, ja distaalisen iskias- ja peroneushermon ja yhteisen peroneushermon distaalisen hermon kohdalla on epänormaalia tehostumista. (c) ja (d) Alaraajojen viivästynyt magneettikuvaus osoittaa lihasten turvotuksen lähes hävinneen ja hermojen normalisoituneen ilman epänormaalia tehostumista.

3. Pohdinta

Kausalgia on erittäin harvinainen leikkauksen iatrogeeninen komplikaatio, ja sen osuus on vain 36 tapausta 1538 raportoidusta . Tämä akromegalinen potilas heräsi leikkauksesta lisääntyviin kausalgian oireisiin distaalisen iskias- ja yhteisen peroneushermon alueella muutaman viikon aikana. Kipu oli jatkuvaa ja vastusti monia lääkehoitoja. Lopulta hitaasti kasvavat oraaliset annokset fenoksibentsamiinia, joka on pitkävaikutteinen postganglionisten synapsien ei-kompetitiivinen alfa-adrenerginen inhibiittori, paransivat ja lopulta poistivat hänen kausalgiakipunsa. Fenoksibentsamiinin käyttöä vähennettiin 4-6 viikon kuluessa. Hän koki vähäisiä oireita ortostaattisesta hypotensiosta annoksen suurentamisen aikana.

Fenoksibentsamiinin käytöstä tyypin II CRPS:n hoidossa raportoitiin ensimmäisen kerran retrospektiivisessä sarjassa, joka käsitti 40 peräkkäistä kausalgiatapausta, jotka ilmenivät sodan aikana saadun sirpalevamman jälkeen. Lääkettä annettiin suun kautta alkaen 10 mg/vrk. Annos nostettiin asteittain 40-120 mg/vrk:n kokonaisvuorokausiannokseen, jota vähennettiin siedettävyyden mukaan kivun perusteella 6-8 viikon ajan. Kaikissa tapauksissa raportoitiin kivun täydellisestä häviämisestä. Seuranta-aika vaihteli 6 kuukaudesta 6 vuoteen. Haittavaikutuksia olivat ortostaattinen hypotensio ja siemensyöksyongelmat hoidon aikana . Tuoreemmat tapauskertomukset osoittavat, että fenoksibentsamiinin käytöllä on jonkin verran tehoa ei-sotilaallisista syistä johtuvassa kausalgiassa . Hoito taudin varhaisessa vaiheessa näyttää parantavan käytettävissä olevien hoitojen tehoa . Potilaallemme tehtiin useita lääkehoitoja ja sympaattisen ketjun salpausta, joilla pyrittiin parantamaan hänen kausalgiaoireitaan. Kipu ei vastusti kaikkia hoitomuotoja, kunnes fenoksibentsamiinia alettiin käyttää. Oireet alkoivat parantua annoksella 30-40 mg/vrk ja hävisivät annoksella 60 mg/vrk. Kipuoireiden paraneminen korreloi distaalisen iskias- ja peroneushermon kuvantamismuutosten häviämisen kanssa vammapuolella (kuvat 1(a)-1(d)).

4. Johtopäätökset

Akromegaliaa sairastavan nuoren miehen leikkaussalissa tekemä virheasento johti todennäköisesti distaalisen iskias- ja peroneushermon osittaiseen hermovammaan, joka aiheutti kausalgian. Fenoksibentsamiini johti hänen oireidensa merkittävään paranemiseen ja lopulliseen häviämiseen.