Abstract

Antecedentes. La causalgia es el dolor continuo, la alodinia o la hiperalgesia después de una lesión nerviosa con edema, cambios en el flujo sanguíneo de la piel o actividad sudomotora anormal. Aquí informamos de un caso de causalgia de las extremidades inferiores tras la resección transesfenoidal electiva de un tumor hipofisario en un hombre joven. Presentación clínica. Un hombre de 33 años con acromegalia se sometió a una resección transesfenoidal sublabial electiva de su tumor hipofisario. Durante las tres horas que duró la cirugía, los miembros inferiores se mantuvieron en posición supina y neutra con una almohada bajo las rodillas. El muslo derecho fue ligeramente rotado internamente con una cinta para exponer la fascia lata, que fue cosechada para reparar la silla turca. En el postoperatorio, desarrolló causalgia en una distribución distal del nervio ciático y peroneo común. El dolor fue refractario a varias intervenciones. Finalmente, la fenoxibenzamina mejoró significativamente su dolor. Conclusiones. La mala posición en el quirófano provocó causalgia en este joven. La fenoxibenzamina mejoró, y finalmente resolvió, sus síntomas. La mejora de sus síntomas de dolor se correlacionó con la resolución de los cambios de imagen en los nervios ciático y peroneo distales en el lado de la lesión.

1. Introducción

El síndrome de dolor regional complejo tipo II (causalgia) se define como la presencia de dolor continuado, alodinia o hiperalgesia después de una lesión nerviosa con evidencia de edema, cambios en el flujo sanguíneo de la piel o actividad sudomotora anormal cerca del área del dolor . Se trata de un diagnóstico de exclusión cuando no se encuentra ninguna otra explicación tras un estudio exhaustivo. Se diferencia del síndrome de dolor regional complejo de tipo I (distrofia simpática refleja) en que se produce a menudo en una distribución regional en el cuerpo en lugar de en una distribución nerviosa periférica más nítida . La causalgia también puede extenderse más allá de la distribución del nervio periférico, pero esto suele ocurrir más tarde en el curso de la enfermedad.

La causalgia fue descrita por primera vez por Dinamarca en 1813, y el término «causalgia» fue acuñado por Silas Weir Mitchell en 1864. Es más frecuente tras una lesión parcial traumática de un nervio y provoca un dolor neuropático que suele ser refractario a los analgésicos tradicionales. Se cree que está causado por un disparo aberrante de las neuronas simpáticas. Una revisión de la literatura en 2003 encontró una incidencia mucho mayor en tiempos de guerra (877 casos notificados, o el 65%). La gran mayoría de los casos reportados en la literatura ocurren después de un traumatismo de alta velocidad (76,7% de los casos con una etiología conocida). Sólo 36 de los 1.538 casos se produjeron después de una intervención quirúrgica y, en la mayoría de los casos, se debieron a una lesión nerviosa directa durante el procedimiento. La gran mayoría (todos los pacientes menos 93) tuvieron un inicio de los síntomas dentro del mes siguiente a la lesión. Los síntomas suelen incluir dolor ardiente, aumento de la sudoración, sensibilidad al frío, calor o cianosis de la extremidad, parestesias, disestesias o alodinia.

El tratamiento de la causalgia ha sido diverso, desde el médico hasta el quirúrgico. Esto refleja simplemente la naturaleza refractaria del dolor al tratamiento. Los agentes médicos del dolor neuropático se han utilizado a menudo con resultados mixtos . El tratamiento quirúrgico ha incluido bloqueos anestésicos de la cadena simpática o simpatectomía quirúrgica . Muchos autores abogan por la simpatectomía como el «patrón oro» del tratamiento de esta afección, pero los resultados son mixtos en el mejor de los casos, con posibles complicaciones significativas que incluyen el empeoramiento del dolor, un nuevo síndrome de dolor o formas anormales de sudoración . La revisión Cochrane sobre el bloqueo simpático y la simpatectomía concluye que no hay pruebas suficientes para recomendar ninguna de las dos prácticas. Más recientemente, también se ha intentado la estimulación de la médula espinal para controlar el dolor de la causalgia con resultados mixtos.

Aquí informamos de un caso de causalgia del nervio ciático distal derecho y del nervio peroneo común tras la resección transesfenoidal electiva de un tumor hipofisario secretor de la hormona del crecimiento en un hombre joven.

2. Informe del caso

2.1. HPI

Un varón de 33 años de edad, RH, se presentó a su médico de cabecera con la queja de fuertes e incesantes dolores de cabeza durante cuatro años. También tuvo crecimiento de manos, pies y mandíbula durante este mismo período de tiempo. Negó tener náuseas o vómitos, debilidad, entumecimiento o cambios en su visión. Negó cualquier hábito tóxico.

2.2. Exploración física

El paciente estaba despierto, alerta y orientado. Tenía macroglosia, con importante facies acromegálica, y manos y pies grandes. Era ligeramente hipertenso. Su examen neurológico era groseramente normal. La RMN demostró un microadenoma hipofisario. Su nivel de factor de crecimiento similar a la insulina 1 (IGF-1) era de 747 ng/mL. Se sometió a una resección transesfenoidal sublabial electiva del tumor hipofisario. Durante las tres horas que duró la cirugía, los miembros inferiores se mantuvieron en posición supina y neutra con una almohada bajo las rodillas. El muslo derecho fue ligeramente rotado internamente con una cinta para exponer la fascia lata, que fue cosechada para reparar la silla turca. En el postoperatorio, tuvo una rápida normalización de sus niveles de IGF-1, y sus dolores de cabeza desaparecieron. Sin embargo, nada más despertarse en el quirófano, se quejó de un dolor en la extremidad inferior derecha de naturaleza ardiente y dolorosa. Este dolor evolucionó rápidamente hacia la alodinia, y el paciente ya no podía caminar debido al dolor. El dolor era de distribución distal del nervio ciático y peroneo común. El dolor era refractario a los opioides, a los analgésicos tópicos o a los agentes tradicionales para el dolor neuropático como la gabapentina, la pregabalina y la carbamazepina. La RMN de las extremidades inferiores demostró edema en los músculos semimembranosos y semitendinosos con realce anormal de los nervios ciático distal y peroneo común en el lado derecho (Figuras 1(a) y 1(b)). Los estudios de conducción nerviosa mostraron una neuropatía sensorial en la distribución del nervio ciático. Los medicamentos que se intentaron sin mejorar sus síntomas incluyeron gabapentina, pregabalina, carbamazepina, oxcarbazapina, opioides, clonidina, baclofeno, varios AINE y anestésicos tópicos. El bloqueo del nervio simpático proporcionó un leve alivio transitorio de sus síntomas. Finalmente, el aumento lento de las dosis de fenoxibenzamina, un inhibidor alfa-adrenérgico de acción prolongada de las sinapsis postganglionares, dio lugar a una mejora y a la resolución final de sus síntomas. La resonancia magnética de seguimiento tras la casi resolución de los síntomas demostró una disminución del edema en los músculos semimembranosos y semitendinosos derechos y un aspecto normal de los nervios ciático y peroneo común distales (Figuras 1(c) y 1(d)).

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3. Discusión

La causalgia es una complicación iatrogénica extremadamente rara de la cirugía, representando sólo 36 de 1538 casos reportados . Este paciente acromegálico se despertó de la cirugía con síntomas crecientes de causalgia en una distribución distal del nervio ciático y peroneo común en el curso de unas pocas semanas. Este dolor era constante y refractario a muchas terapias médicas. Finalmente, el aumento lento de las dosis orales de fenoxibenzamina, un inhibidor alfa-adrenérgico de acción prolongada de las sinapsis postganglionares, mejoró, y finalmente resolvió, su dolor de causalgia. La fenoxibenzamina se redujo a lo largo de 4-6 semanas. Experimentó síntomas mínimos de hipotensión ortostática durante el aumento de la dosis.

El uso de fenoxibenzamina para el SDRC tipo II se comunicó por primera vez en una serie retrospectiva de 40 casos consecutivos de causalgia que se produjeron tras una herida de metralla durante la guerra. El fármaco se administró por vía oral comenzando con 10 mg/día. La dosis se incrementó gradualmente hasta una dosis diaria total de 40 a 120 mg/día y luego se redujo según la tolerancia al dolor durante 6 a 8 semanas. En todos los casos se informó de la resolución total del dolor. El periodo de seguimiento osciló entre 6 meses y 6 años. Los efectos secundarios incluyeron hipotensión ortostática y problemas de eyaculación durante el tratamiento. Informes de casos más recientes muestran cierta eficacia con el uso de fenoxibenzamina para causas no militares de causalgia . El tratamiento en una fase temprana de la enfermedad parece mejorar la eficacia de los tratamientos disponibles. Nuestro paciente fue sometido a una batería de regímenes de medicación y bloqueo de la cadena simpática en un intento de mejorar sus síntomas de causalgia. El dolor era refractario a todas las terapias hasta el uso de fenoxibenzamina. La mejora de sus síntomas comenzó con una dosis de 30-40 mg/día y se resolvió con una dosis de 60 mg/día. La mejora de sus síntomas de dolor se correlacionó con la resolución de los cambios en las imágenes de los nervios ciático y peroneo distales en el lado de la lesión (Figuras 1(a)-1(d)).

4. Conclusión

La mala posición en el quirófano en el contexto de la acromegalia probablemente provocó una lesión nerviosa parcial en los nervios ciático y peroneo común que causó causalgia en este joven. La fenoxibenzamina produjo una mejora significativa y la resolución final de sus síntomas.