Spontan hæmopneumothorax: En sjælden årsag til uforklarlig hæmodynamisk ustabilitet hos en ung patient
Abstract
Spontan hæmopneumothorax er en sjælden og potentielt livstruende lidelse, som komplicerer omkring 1-12 % af de patienter, der præsenteres med spontan pneumothorax, og som har en bemærkelsesværdig forkærlighed for mandlige patienter. Den kan vise sig med tegn på hypovolæmisk chok uden synlig årsag. Selv om der ikke findes specifikke retningslinjer for behandling af patienter, der er diagnosticeret med en sådan tilstand, er der stadig en bred debat i litteraturen om udvælgelse af patienter til operation, og på det seneste synes der at være en tendens, der i stigende grad går i retning af tidlig kirurgisk intervention. Video-assisteret thoraxkirurgi viser sig at være en fremragende mulighed for stabile patienter og er nu blevet betragtet som guldstandardbehandling af spontan hæmopneumothorax. Vi rapporterer om en 17-årig mandlig patient, der kom til skadestuen med pludselige brystsmerter og dyspnø uden tidligere tegn på traume. Ved indlæggelsen præsenterede patienten sig med hypotension, takykardi og hudbleg hudfarve. Røntgenbilleder af brystet viste hydropneumothorax på venstre hemithorax; derefter blev der anbragt et brysttubus med et indledende dræn på 2000 ml blod.
1. Introduktion
I løbet af det sidste halvandet århundrede har spontan hæmopneumothorax (SHP) vist sig som en sjælden veldokumenteret enhed i litteraturen, idet den første gang blev beskrevet af Laënnec i 1828, og den komplicerer ca. 1-12 % af alle spontane pneumothoraxer. Selv om det er ualmindeligt, er SHP en potentielt livstruende tilstand og skal derfor huskes i forbindelse med pludseligt opstået uforklarlig hæmodynamisk ustabilitet, især hos unge mænd, da korrekt og øjeblikkelig behandling i disse tilfælde er en afgørende faktor for både behandlingssucces og for at forbedre prognosen .
Og selv om forskellige kirurgiske modaliteter i tilgangen til SHP har fået stigende betydning i løbet af de sidste par år, er der stadig divergerende litteratur om indikationen, det ideelle tidspunkt for udførelsen og muligheden for isoleret konservativ behandling i udvalgte tilfælde .
Vi beskriver et tilfælde af en 17-årig patient, der præsenterede sig med pludseligt indsættende åndedrætsbesvær og tegn på hypovolæmi og diskuterer den aktuelle state-of-the-art af en sådan tilstand.
2. Case Presentation
En 17-årig mandlig patient præsenterer sig på skadestuen med en to timers historie af pludseligt indsættende venstre side af brystsmerter, forværret ved vejrtrækning, uden udstråling til andre steder og forbundet med åndenød. Patienten rapporterede ingen nylige traumer, og hans tidligere sygehistorie var ubeskrivelig. Ved indlæggelsen viste hans vitale tegn en temperatur på 34,5 °C, et blodtryk på 80/40 mmHg, en hjertefrekvens på 125 slag/min og en respirationsfrekvens på 24 vejrtrækninger/min med en iltmætning på 98 % ved stueluft. Ved den fysiske undersøgelse var patienten dyspnisk og udviste betydelig smertefuld nød. Kardiopulmonal undersøgelse var signifikant for dæmpede hjertelyd på mitral fokus og afskaffede åndedrætslyde i venstre hemithorax. Elektrokardiografi (EKG) viste normal sinusrytme, og de indledende laboratorieresultater var kun bemærkelsesværdige for et hæmoglobinniveau på 8 mg/dl. Chest X-ray (CXR) viste en venstresidig hydropneumothorax (Figur 1).
En computertomografi (CT) af brystet afslørede venstre lungekollaps med betydelig afvigelse af mediastinum til højre side (Figur 2). En thoracentese bekræftede tilstedeværelsen af blod i pleurahulen. Der blev derefter indsat et thoraxrør i det 5. interkostalrum med drænage af luft og 2000 ml blod. Der blev givet to enheder pakkede røde blodlegemer, og patientens vitale tegn stabiliserede sig, og hans symptomer blev lettet. Patienten blev henvist til en tertiær kardiopulmonal tjeneste til endelig behandlingsevaluering.
I løbet af de næste timer indtil indlæggelsen i vores afdeling blev der drænet yderligere 800 ml blod. Ny CXR viste tilstrækkelig reekspansion af lungerne efter indsættelse af tube (figur 3), og thoraxkirurgisk team besluttede ikke at gå videre til akut thorakotomi. Patienten blev indlagt, og i løbet af de næste 24 timer flød der yderligere 200 ml blod ud fra brysttuben. Der blev transfusioneret endnu en enhed pakkede røde blodlegemer, og tegn på hæmodynamisk ustabilitet opstod ikke igen under indlæggelsen. På grund af den vedvarende blødning valgte det medicinske team at indikere video-assisteret thoraxkirurgi (VATS) for at opnå en definitiv hæmostase af blødningskilden.
På den tredje indlæggelsesdag blev der efter induktion af generel anæstesi udført VATS med kamera indsat gennem den allerede eksisterende thorakostomitubesnit og konfektionering af en portal i 4. intercostalrum. Udforskning af pleurahulen afslørede en stor mængde tilbageholdt blodprop med pleural adhæsion, der udviste tegn på nylig blødning. Der blev fundet en lille bullae i spidsen af venstre øvre lob i nærheden af det sted, hvor en pleural adhæsion var bristet (figur 4 og 5). Der blev foretaget fuldstændig fjernelse af blodpropper, skylning af pleurahulen, elektrocauterisering af den blødende adhæsion, bullektomi og abrasiv pleurodese. Der blev lavet en ny port i det 7. interkostalrum til indsættelse af brysttubus, og den tidligere port blev lukket.
Histopatologien viste reaktiv eosinofil pleuritis i overensstemmelse med tidligere pneumothorax, og der var ingen morfologiske tegn på malignitet eller granulomer.
Det postoperative forløb var begivenhedsløst, og brysttuben blev fjernet på den 7. postoperative dag. Patienten forblev stabil og blev udskrevet på den 10. postoperative dag.
Syv dage efter udskrivelsen fra hospitalet præsenterer patienten sig asymptomatisk i vores tjeneste til en ambulant opfølgningstid. CXR viste imidlertid radiologiske tegn på pneumothorax på højre hemithorax, hvilket efterfølgende blev bekræftet ved en CT-scanning af brystkassen (Figur 6). Patienten gennemgik en ny thorakoskopi med bullektomi og pleurodese og blev udskrevet 2 dage efter indgrebet. Patienten blev fortsat reevalueret, og der blev ikke observeret flere komplikationer ved en opfølgning efter 2 måneder.
3. Diskussion
Definitionen af SHT er endnu ikke enstemmig i litteraturen. Nogle forfattere overtager det begreb, der blev foreslået af Ohmori i 1988 som en ophobning af mere end 400 ml blod i pleurahulen i forbindelse med primær spontan pneumothorax (PSP) . På den anden side har en nyere metaanalyse foreslået, at enhver hæmothorax, der ledsager spontan pneumothorax, er en mere rimelig definition af denne tilstand, når der i litteraturen er rapporteret tilfælde, hvor den oprindelige dræning var mindre end 400 ml .
Næsten alle de beskrevne tilfælde af SHT opstod som en komplikation til en primær spontan pneumothorax (PSP). Incidensen af SHT er blevet rapporteret til at være omkring 1-12% af alle PSP. En notorisk prædisponering for mandlige patienter er veldokumenteret, da forholdet mellem mænd og kvinder er ca. 15 : 1, en forskel, der er betydeligt højere sammenlignet med PSP .
De hyppigst forekommende symptomer er brystsmerter og pludselig dyspnø. Selv om deres indledende kliniske manifestationer kan være meget ens, adskiller den potentielle udvikling af hypovolæmisk chok, der fører til hurtig klinisk forværring, SHT fra PSP, som det kan observeres i vores tilfælde såvel som i mange andre caserapporter . En undersøgelse af Kakaris et al. påpegede, at blandt 71 patienter, der blev diagnosticeret med SHT, viste 29,5 % hæmodynamisk ustabilitet ved indlæggelsen . Før denne hastekarakteristik fremhæver vi vigtigheden af at opretholde en lav tærskel mistanke om denne diagnostiske mulighed hos patienter med kompatibel profil, der præsenterer sig med karakteristiske symptomer.
Upright CXR er et rutinemæssigt diagnostisk værktøj ved at demonstrere typiske radiologiske beviser for pneumothorax forbundet med et luft-væske niveau, selv om op til 10% af tilfældene kun kan præsentere pneumothorax på et første øjeblik på grund af den tidlige udførelse af denne diagnostiske test eller på grund af påstanden om blødning af en pleural adhæsion. CT er normalt ikke nødvendig, men den kan være nyttig, hvis diagnosen fortsat er usikker eller for at udelukke sekundære årsager til hæmothorax .
Når diagnosen er stillet, skal der omgående foretages væskeomlægning og anlæggelse af brysttubus for at muliggøre en pulmonal reekspansion og stabilisere patienten. Efterfølgende skal de endelige behandlingsbeslutninger individualiseres baseret på den enkelte patients kliniske tilstand .
Som kriterier for indikation af kirurgi og den ideelle timing for et sådant indgreb forbliver uløste spørgsmål i litteraturen, synes der at være en tendens, der i stigende grad går i retning af tidlig kirurgisk intervention hos alle patienter diagnosticeret med SHT i betragtning af potentialet for denne tilstand til at føre til pludselig klinisk forværring og risikoen for tilbageholdte blodpropper i pleurahulen .
En retrospektiv undersøgelse af Hsu et al. rapporterede, at 87,6 % ud af 201 patienter med SHT krævede kirurgisk indgreb efter lukket tube thorakostomi . I en anden undersøgelse af Chang et al. viste det sig, at op til 30 % af de patienter, der i første omgang blev behandlet konservativt, havde behov for efterfølgende operationer eller havde et længerevarende hospitalsophold på grund af senere komplikationer som empyem og vedvarende luftlækage . Kirurgiske strategier til behandling af SHT omfatter åben thorakotomi eller VATS. Mens den første er den foretrukne modalitet i akutte situationer hos patienter, der præsenterer sig med aktiv blødning og hæmodynamisk ustabilitet, kan sidstnævnte udføres elektivt, efter at den kliniske tilstand har stabiliseret sig .
Der er mange vellykkede erfaringer med VATS i behandlingen af SHT i øjeblikket rapporteret . Kortere hospitalsophold, mindre blodtab og mindre behov for blodtransfusion nævnes af Chang et al. som fordele, der opleves af patienter, der gennemgik tidlig VATS sammenlignet med konservativ behandling alene . Desuden er mindre invasive teknikker blevet forfinet for at optimere disse fordele, som det fremgår af en nylig rapport, hvor der med succes blev udført en uniportal VATS til behandling af SHT . I vores tilfælde blev patienten på grund af vedvarende bloddrænage via brysttubus underkastet elektiv VATS med abrasiv pleurodese og bullektomi og opnåede tilfredsstillende resultater og hurtig helbredelse.
På den anden side forsvarer nogle forfattere, at konservativ udredning kan være tilstrækkelig i udvalgte tilfælde. Haciibrahimoglu et al. går ind for, at thoraxdrænage alene er tilstrækkeligt i de fleste tilfælde, og at kirurgisk indgreb kan undværes, hvis blodudstrømningen fra drænrøret er ophørt i mindre end 24 timer . En undersøgelse af Kakaris et al. gennemførte kun konservativ behandling hos 16 ud af 71 patienter med SHT .
Forekomsten af kontralateral pneumothorax efter en SHT-episode er ikke almindeligt observeret i litteraturen, som vi kan se i en gennemgang, der analyserede 8 case serier, der indeholdt 201 patienter med SHT, hvor der ikke blev observeret nogen gentagelse af pneumothorax i en opfølgningsperiode, der varierede fra 5 måneder til 8 år . På en prospektiv undersøgelse af Kim et al. blev 17 patienter diagnosticeret med SHT, hvoraf 2 af dem udviklede sig med kontralateral spontan pneumothrax efter at være blevet behandlet indledningsvis med thorakostomi . Kakamad et al. (2016) rapporterer om et tilfælde af en patient med SHT, som oprindeligt blev behandlet med thorakotomi, og som efter en måned blev genindlagt med kontralateral pneumothorax . Vores patient præsenterede asymptomatisk højre pneumothorax en uge efter at være blevet underkastet VATS . Så vidt vi ved, var dette tidsinterval for recidiv det tidligste blandt de tilfælde, der er beskrevet i litteraturen.
4. Konklusion
Derfor skal klinikere, der handler på skadestueafdelinger, være opmærksomme på SHT som en diagnostisk mulighed hos unge mandlige patienter, der præsenterer sig med pludseligt indsættende hypovolæmiske tegn uden tilsyneladende årsag, på trods af at det er en usædvanlig tilstand .
I øjeblikket støtter den fremherskende opfattelse, at alle tilfælde af STH bør gennemgå tidlig kirurgisk indgreb, men en sådan tro er for det meste baseret på forskellige centers sagsserier. Således konkluderer vi, at yderligere prospektive, randomiserede og multicentriske forsøg er berettiget til at definere konsekvente berettigelses- eller udelukkelseskriterier for konservativ behandling samt til at designe standardiserede behandlingsalgoritmer for denne enhed.
Interessekonflikter
Forfatterne erklærer, at der ikke er nogen interessekonflikter vedrørende offentliggørelsen af denne artikel.